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ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.48 No.5 pp.77-80
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2024.48.5.002

Case Report of Localized Juvenile Spongiotic Gingival Hyperplasia

Do-Geon Gil, Yeong Kon Jeong*
Department of Oral and Maxillofacial Surgery, College of Dentistry, Wonkwang University
* Correspondence: Yeong Kon Jeong, Department of Oral and Maxillofacial Surgery, College of Dentistry, Wonkwang University, 460 Iksan-daero, Iksan, Korea. 54538 Tel: +82-63-859-2921 Email: ykjung5111@hanmail.net
September 23, 2024 October 9, 2024 October 18, 2024

Abstract


Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia (LJSGH) is an exceedingly rare gingival disease. Most LJSGH occur in children, predominantly on the labial gingiva of the maxilla, and exhibit clinical manifestations similar to pyogenic granuloma or puberty gingivitis. This report presents a case of LJSGH. A 15-year-old male referred for evaluation of red lesions on the labial gingiva of the maxillary anterior teeth. Clinical examination revealed redness and swelling of the labial marginal gingiva, with no associated pain. After an incisional biopsy, the lesion was histopathologically diagnosed as LJSGH. We present this case to suggest that LJSGH should be considered in the differential diagnosis of patients presenting with painless gingival redness and swelling. We also report that we have obtained satisfactory aesthetic results by applying CO2 laser to LJSGH.



상악에 발생한 국소 소아기 해면상 치은증식증: 증례보고

길도건, 정영곤*
원광대학교 치과대학 구강악안면외과학교실

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    치은비대는 치은이 비정상적으로 크게 증식하는 증상으로 원인과 병인에 따라 크게 유전성, 약물유도형, 염증성, 면역 또는 종양성 전신질환에 의한 것 등의 네 가지 유형으로 구분할 수 있는데 대개 불량한 구강환경, 치주질환, 전신질환의 치료 약물 등이 원인이 되어 발생한다1). 치은비대의 치료 방법으로는 원인 인자를 제거하거나 증식된 치은을 절제하여 치료하는 경우가 대부분이지만 원인이 불분명하거나 특발성인 경우 임상가의 판단에 따라 조직검사를 시행할 수 있다.

    국소 소아기 해면상 치은증식증(LJSGH)은 국소적으로 발생하는 치은의 발적과 부종을 특징으로 하는 무통성의 드문 병소로2-4), 정확한 병인은 밝혀지지 않았다. LJSGH는 드물지만 다른 치은 증식증과 임상적인 소견이 유사하다는 점에서 치은의 무통성 발적 및 부종을 보이는 환자에서 LJSGH도 감별진단에 포함하는 것을 고려해야 한다. LJSGH에 대해 국내에는 보고된 바 없으며 해외에 보고된 증례들에서 다양한 치료 방법을 제안하였지만 명확한 치료 방법의 확립은 이루어지지 않았다. 본 증례에서는 치은의 무통성 발적 및 부종을 보이는 환자에서 조직 검사를 통해 LJSGH로 진단하였으며 병소에 CO2 레이저를 적용하여 심미적으로 만족스러운 결과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

    Ⅱ. CASE REPORT

    15세 남자 환자가 상악 전치부 순측 치은의 발적에 대한 평가를 위하여 원광대학교 치과병원 구강악안면외과에 내원 하였다. 환자는 4~5년 전 상악 전치부 순측 치은에 처음 발생한 병소가 사라지지 않고 지속되며 주변으로 퍼진다고 호소하였다. 초진 당시 상악 우측 중절치, 양측 견치 순측 치은의 국소적인 발적 및 부종 소견보였다. 병소 부위에 통증은 호소 하지 않았으며 피부 등 신체 다른 부위에 특이 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 1 (A)). 그 외 구강 내 소견으로는 전반적으로 불량한 구강 위생 상태를 확인할 수 있었다.

    병소의 임상적인 소견 상 화농성 육아종으로 잠정 진단하였으나 병소의 형태와 다발성의 양상이 일반적인 화농성 육아종의 소견과 차이가 있는 것으로 보여 정확한 진단을 위해 절개생검을 시행하여 원광대학교 대전치과병원 구강병리과에 의뢰하였다. 병소는 상피의 증식과 염증세포의 침윤이 관찰되었으며 내부의 혈관과 세포 사이의 부종 소견을 보였다(Fig. 2). 최종 조직학적 진단은 Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia로 확인되었다.

    LJSGH에 대한 여러 문헌의 고찰을 통해 병소의 외과적인 절제를 결정하였다. 다만, 병소의 위치상 완전한 절제는 조직의 결함으로 인한 전치부의 치은 퇴축 등의 심미적인 부작용을 초래할 것으로 사료되어 laser evaporation 이용한 치료 계획하였다. CO2 laser(C-eraser, Meditech, Korea)를 continuous wave mode로 3W의 강도로 적용하였으며 시술 중 특이 소견은 없었다. 시술 후 통증 등의 불편감은 거의 없었다고 하였으며 술 후 2개월까지 경과 관찰을 시행했을 때 #13 부위에 재발된 소견을 보였으나 이전보다 작은 범위로 재발이 발생하였으며 다른 부위에서는 병소가 제거되고 정상 조직으로 회복되면서 심미적으로 만족스러운 결과를 얻을 수 있었다(Fig. 1 (B)). 병소가 재발된 부분에 대해서는 laser를 이용한 치료를 반복하기로 하였으며 추후 지속적인 경과 관찰을 통해 다른 부위에서도 재발 여부를 확인하기로 하였다.

    Ⅲ. DISCUSSION

    치은비대를 초래하는 원인은 다양하며 구강위생 불량으로 치태에 의해 이차적으로 염증반응이 동반하는 경우나 전신질환에 의해 발생하는 경우에도 잇몸의 발적 및 부종을 보이므로 진단을 할 때 주의를 요한다.

    LJSGH는 조직병리학적으로 해면상의 공극, 상피돌기의 신장, 호중구 침윤, 비각화된 중층 편평 상피의 극세포화를 보인다2,3,5). 임상적으로는 경미한 부종을 동반하기도 하는 무통상의 치은의 발적을 보인다2,3,7). 발생 원인은 정확하게 밝혀지지 않았으나, 치태와 불량한 구강위생과는 상관관계가 없고2,3,10), 일부 병소는 구호흡, 외상과 같은 국소적인 자극에 의해 발생한다는 증거가 보고된 바 있다12,13). 교정치료가 원인일 수 있다고 제안된 바 있으나, 교정 치료 중이 아닌 환자에서 발생한 경우가 대부분이었다7).

    해면상 치은 병소에 대한 최초의 보고는 2007년 darling에 의해 이루어졌다2). 저자는 이를 ‘소아기 해면상 치은염’으로 명명하였다. 조직병리학적으로 해면상으로 기존의 병소와는 차이를 보이며, 사춘기 연령이 아닌 나이에도 발생하고, 성호르몬 수용체의 존재 여부와 관계없이 발생한다는 점에서 사춘기 치은염과 독립된 질환으로 제안하였다. 이후 2008년 Chang 등이 darling이 기술한 소아기 해면상 치은염에 대해 임상적 및 조직학적 특징을 검토하던 중, 대부분의 환자가 치은의 과증식 소견을 동반한다는 점에서 소아기 해면상 치은 증식증이라는 용어를 최초로 제안하였다3).

    Summers 등은 2023년 12월까지 발표된 LJSGH 30건의 문헌을 고찰하여 215 증례를 분석했고, 환자들의 평균 연령은 14.9세였으며, 94.0%의 환자들에게서 병소가 국소적인 부위에 단독으로 발생하였으며, 86%가 상악에서 병소가 발생하였고, 93.4%에서 전방부 치은에 병소가 발생하였다고 보고하였다7). Vargo 등은 LJSGH 28 증례 중 중년 환자가 5례였다고 보고했다9).

    Mawardi 등은 2019년 4월까지 발표된 LJSGH 치료 방법에 대한 12건의 문헌을 고찰하였고, 112례 중 총 105례가 외과적 절제술로 치료되었으며, 12례에서 재발했다고 보고하였다4). 레이저 조사로 5례, 냉동 요법으로 2례, 광역학 요법으로 1례, 로베타솔을 이용한 국소 표면 소작술로 1례를 치료한 결과 재발 소견이 없었으나 스케일링과 클로르헥시딘 도포로 치료한 1례에서는 별다른 반응을 보이지 않았다고 보고하였으며 완전히 절제하는 방법이 가장 예측 가능한 결과를 가져올 수 있다고 제안하였다.

    자발적으로 사라진 증례도 보고된 바 있으나 드문 사례로 보인다10). 외과적 절제술을 고려하기 어려운 경우 레이저를 이용한 치료를 고려할 수 있다6,8,11). 단회성 치료로 완전한 병소의 제거를 기대하기 어려우며 주기적으로 시행하여 병소의 크기를 줄여나가야 한다. 본 증례에서도 외과적 절제술을 시행할 경우 치은 퇴축 등의 심미적 부작용의 발생 가능성이 높아 레이저를 이용해 치료하였고 부분적인 재발 소견을 보였으나 이외 특별한 부작용 없이 심미적인 개선을 보여 레이저를 이용한 치료가 임상적으로 받아들일 만한 치료 결과를 얻을 수 있음을 확인하였다.

    소아 환자의 순측 치은의 발적과 부종이 관찰되면 치과의사들은 병력에 따라 약물성 치은염이나 사춘기 치은염으로 진단할 가능성이 높다. 그러나 원인 인자 조절이나 구강위생 관리등 적절한 치료를 시행했음에도 해소되지 않는 병소는 이번 증례처럼 LJSGH일 가능성을 평가하기 위해 조직검사를 적극적으로 고려해야 할 것이다. 또한 LJSGH로 진단된 병소에서는 외과적 절제술을 포함한 여러 가지의 치료 방법을 고려해 볼 수 있으나 이번 증례의 치료 경과를 보았을 때 laser를 이용한 치료를 통해 심미적으로 만족스러운 결과를 얻을 수 있을 것으로 기대된다. 다만, LJSGH는 드문 증례이며 이번 증례의 경우에도 치료 후 2개월까지의 추적 관찰만을 시행하였으므로 추후 장기간의 추적 관찰을 통한 치료 결과 및 예후에 대한 평가가 필요할 것으로 사료된다.

    Figure

    KAOMP-48-5-77_F1.gif

    Clinical photograph of lesion.

    (A) First visit – multiple redness and swelling on labial marginal gingiva of maxillary anterior tooth.

    (B) After laser therapy, post-treatment 2 months - gingival redness and swelling improves.

    KAOMP-48-5-77_F2.gif

    Photomicrograph of incisional biopsy specimen.

    (A) Proliferating epithelium and spongiotic structures were seen.

    (B) Neutrophil infiltration and intercellular edema were seen.

    Table

    Reference

    1. Ahn MY, Yun JH: Diseases induce general hyperplasia of periodontal area. J Kor Dental Asso, 2014;52; 12:720-725.
    2. Darling MR, Daley TD, Wilson A, Wysocki GP. Juvenile Spongiotic Gingivitis. J Periodontol. 2007;78;7:1235-1240.
    3. Chang JUF, Kessler HP, Wright JM. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia. Oral Surgery, Oral Medicine, Oral Pathology and Oral Radiology. 2008;106;3:411-418
    4. Mawardi HH, Almazrooa SA, Turkstani HA, Balkhair RS, Almasoudi AG, Bakhamis BA, Azzouz LZ, Alshareef TA, Alsulami SE, Alsahafi SA, Albarqi AA: Management of Localized Juvenile Spongiotic Gingival Hyperplasia: A Systematic Review. Journal of Dermatology and Dermatologic Surgery, 2021;25;1:1-5
    5. Bagattoni S, Lardani L, Ligori S, Fitzgibbon R, Carli E. Localised Juvenile Spongiotic Gingival Hyperplasia: histopathological and clinical features. European Journal of Paediatric Dentistry 2022;23;2:163-165
    6. Simon RM, James WR, Michael RU, Keerthana MS, Charles MC. Conservative Treatment of Localized Juvenile Spongiotic Gingival Hyperplasia. Clinical Advances in Periodontics 2017;1;3:199-204
    7. Summers E, Hollingsworth C, Bindakhil M. Localized Juvenile Spongiotic Gingival Hyperplasia (LJSGH): A Comprehensive Review of Etiological Factors, Clinical Patterns, and Treatment Modalities. Oral Surgery, Oral Medicine, Oral Pathology and Oral Radiology. 2024;138;2:e65-e66
    8. Wang MZ, Jordan RC. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia: A report of 27 cases. Journal of Cutaneous Pathology. 2019;46;11;839-843
    9. Vargo RJ, Bilodeau EA. Reappraising localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia. The Journal of The American Dental Assosiation. 2019;150;2:147-153
    10. Decani S, Lodi G, Sardella A, Varoni EA. Localised juvenile spongiotic gingival hyperplasia: A case of spontaneous resolution and a literature review. European Journal of Paediatric Dentistry. 2021;22;2:159-162
    11. Goldberg AS, Fatahzadeh M, Bortnik V, Drew H. Novel treatment approach of localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia with use of Nd:YAG laser. Clinical Advances in Periodontics. 2023;13;4:253-257
    12. McNamara KK, Kalmar JR. Erythematous and Vascular Oral Mucosal Lesions: A Clinicopathologic Review of Red Entities. Head and Neck Pathology. 2019;13:4-15
    13. Allon I, Lammert KM, Iwase R, Spears R, Wright JM, Naidu A. Localized juvenile spongiotic gingival hyperplasia possibly originates from the junctional gingival epithelium-an immunohistochemical study. Histopathology. 2016;68:549–55.
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