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ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.46 No.3 pp.35-39
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2022.46.3.001

Melanoma on Hard Palate: A Case Report and Literature Review

Gyu-Bong Ha1), Jung-Min Lee1), Dae-seok Hwang1,3), Mi Heon Ryu2,3)*
1)Department of Oral and Maxillofacial Surgery, School of Dentistry, Pusan National University, 49 Busandaehak-ro, Mulgeum-eup,
Yangsan 50612, Korea
2)Department of Oral Pathology, School of Dentistry, Pusan National University, 49 Busandaehak-ro, Mulgeum-eup, Yangsan
50612, Korea
3)Dental and life Science Institute, Pusan National University, 49 Busandaehak-ro, Mulgeum-eup, Yangsan 50612, Korea
* Correspondence: Mi-Heon Ryu, D.D.S., Ph.D., Department of Oral Pathology, School of Dentistry, Pusan National University, 49 Busandaehak-ro, Mulgeum-eup, Yangsan 50612, Korea Tel: +82-51-510-8251 Email: apollon@pusan.ac.kr
May 16, 2022 May 20, 2022 June 10, 2022

Abstract


Mucosal malignant melanoma is an uncommon tumor of the head and neck, and patient cannot easily recognize the lesion. Most patients are diagnosed with advanced lesions, and the 5-year survival rate is very low. Therefore, intraoral pigmented lesions require an incisional biopsy for differential diagnosis from malignant melanoma. As the size of the tumor increases, lesion showing vertical growth and lymph node metastasis increases, and the prognosis becomes poor. In this study, we report a case of mucosal malignant melanoma in the oral cavity that shows radial growth and no lymph node metastasis despite its relatively large size.



경구개에 발생한 흑색종: 증례보고 및 문헌 고찰

하 규봉1), 이 정민1), 황 대석1,3), 유 미현2,3)*
1)부산대학교 치의학전문대학원 구강악안면외과학 교실
2)부산대학교 치의학전문대학원 구강병리학교실
3)치의생명과학연구소

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    악성 흑색종은 피부와 점막에 발생하는 멜라닌 세포의 악 성 종양으로 구강 점막에 발생하는 흑색종은 전체 흑색종의 약 1 %정도이며, 구강 내 악성 종양의 0.5 %에 해당한다. 호 발하는 부위는 경구개와 상악 치은이며, 원격전이에 의한 구 강 내 악성 흑색종은 매우 드물다(1) .

    구강 내 악성 흑색종은 대부분 초기에 방사성 성장단계를 거친 후 수직 성장을 하는 두 단계로 성장을 한다. 방사성 성 장 시에는 종양 세포가 측방으로 퍼져 나가지만 표면 상피 내 에 한정된다. 수직 성장단계 시에는 종양 세포가 결합 조직으 로 침윤해 들어가 분포하게 된다(2).

    구강 내 원발한 상피암의 경우 경부 림프절을 따라 원격전 이를 일으키게 되며, 악성 흑색종의 경우 림프절이나 타 장기 로 원격전이가 잘 되고 재발률이 높아 예후가 불량하다. 따라 서 진단 시 주의가 필요하고 치료방법도 신중히 선택할 필요 성이 있다.

    본 증례는 경구개에 원발한 악성 흑색종 환자로, 병소의 크 기는 크나 수직 성장을 보이지 않고, 경부 림프절의 전이가 없어 상악골의 부분절제술 없이 병소의 완전 절제로 치료하여 양호한 예후를 보여 증례보고와 함께 문헌고찰을 하고자 한 다. 이번 연구는 부산대학교치과병원 임상시험심사위원회의 허가를 받아 진행하였다. (IRB No.: PNUDH-2022-03-006)

    Ⅱ. CASE REPORT

    기저질환 없는 59세 남환이 상악 우측 경구개 부위의 색소 성 병소를 주소로 2020년 부산대학교 치과병원 구강악안면외 과에 내원하였다.

    임상 검사 소견에서 상악 우측 경구개에 경계가 불명확하 고 비대칭의 검은색 색소성 병소가 관찰되었다. 병소의 최대 지름은 30 mm로 표면 궤양, 출혈 및 통증은 동반되지 않았다. 수술 전 촬영한 자기공명영상(Magnetic Resonance Imaging, MRI)에서는 인접 골조직으로의 침윤은 관찰되지 않으며, 양 전자 방출 단층촬영(Positron Emission Tomography, PET)에 서 경부림프절의 전이는 관찰되지 않았다(Fig. 1).

    초진 시 절개 생검을 시행하여 악성 흑색종으로 진단하였 으며, 면역조직화학적 검사상 HMB45 및 MelanA에 양성반응 을 보였다(Fig. 2a, 2d, 2e). 완전 절제한 병소의 병리조직학적 소견으로 구강 내 점막의 기저층에 멜라닌 색소를 포함한 흑 세포(Melanocyte)가 증가된 소견과 결절형으로 변한 상피돌 기(Rete peg)와 함께 비정형 세포(Atypical Cell)의 과증식이 관찰되었다. 조직학적 검사상 유사분열 지수는 1 mm2당 1 미 만으로 낮은 유사분열을 보였다(Fig. 2c, 2d)

    임상적, 조직학적 소견을 바탕으로 경구개에 발생한 악성 점막 흑색종(cT3N0M0)으로 진단하여 전신마취하에 골막을 포 함하여 병소의 완전 절제를 시행하였다. 수술 중 특이 출혈경 향은 보이지 않았으며, 동결절편생검을 시행하여 병소의 경계 를 확인하였다(Fig. 3).

    수술 후 약 1년 6개월간 경과관찰을 시행하였으며, 감각 이 상 및 출혈, 통증 등의 합병증은 발생하지 않았고, 병소를 제 거한 경구개는 이차 치유되었다(Fig. 4).

    수술 후 2개월 및 1년 후 촬영한 CT상 재발소견 및 경부 림프절의 전이는 관찰되지 않았다 (Fig. 5).

    Ⅲ. DISCUSSION

    구강 내에는 다양한 색소성 병소가 발생할 수 있다. 대부분 의 색소성 병소는 멜라닌 색소의 침착이나 흡연에 의한 색소 침착으로 양성병소이나 비정상적인 멜라닌 세포의 증가와 함 께 하방의 결합조직으로의 침범을 보이는 경우 악성 흑색종으 로 진단할 수 있다. McLaughlin의 보고에 의하면 구강 점막에 발생하는 흑색종은 전체 흑색종의 약 1% 정도이며, 구강 내 악성종양의 0.5%에 해당한다(3).

    점막 악성 흑색종에서 병소의 크기가 클수록 병소의 두께 도 두꺼워 진다는 통계학적 연관성을 보인다고 Thompson이 보고하였다(4). 또한 Thomas는 약 10건의 증례보고에서 구강 내 발생한 악성 흑색종의 원발병소의 평균 크기는 2.85 cm2 이며 병소의 두께는 약 1.34 cm로 본 증례의 환자와 같이 점 막에 국한된 사례는 없었다(5). Chae는 74명의 악성 흑색종 환자들 중 73명의 환자들 중 1명만이 병소의 두께가 1 mm 미만이었다고 보고하였다. 그리고 병소의 두께가 4 mm 미만 인 경우 5년 생존률이 83 %로 가장 높게 나타났다고 보고하 였다 (6).

    병소의 크기와 생존률에 관한 Hahn의 연구에 따르면 T4 병기의 흑색종은 T3 병기보다 사망률이 약 2.4배 높았으며 림 프절의 전이를 보이는 N1 환자의 경우 N0 환자보다 2배 높은 사망률을 보였다(7). Manolidis의 보고에 의하면 악성 흑색종 환자의 약 33.4 %에서 림프절의 전이를 보였다. 5년 생존률의 경우 림프절 전이가 있는 환자의 경우 21.4 %, 림프절 전이가 없는 환자의 경우 30 %를 나타내어 유의미한 차이를 보이지 않았다(8).

    Ghasemi에 의하면 피부에 발생한 악성 흑색종의 경우 종양 의 깊이와 유사분열 지수는 양의 상관관계를 보여 절개 생검 시 측정한 유사분열 지수로 종양의 깊이를 추측하여 수술적 치료의 계획을 설정하는데 도움을 줄 수 있다(9). 하지만 점막 에 생긴 악성 흑색종의 경우 Hahn에 의하면 종양의 두께와 유사분열 지수와 생존률의 유의미한 연관성을 보이지 않았다 (7). Shuman에 따르면 본 증례의 환자의 경우와 같이 1 mm2 당 유사분열지수가 낮고 궤양성 병소가 없는 경우 생존율이 높은 경향을 보였다(10).

    악성 흑색종은 생존률이 낮고 인접 림프절과 원격전이를 보이는 공격적인 병소로 치료방법을 결정하기 전 신중한 선택 이 필요하다. Hendzel에 따르면 구강 점막 흑색종의 치료 방 법으로는 수술적 치료가 가장 핵심적인 치료 방법으로 제시하 고 있다. 하지만 구강내 해부학적 위치와 종양의 범위에 따라 수술적 치료가 어려운 경우, 수술 후 방사선 요법으로 생존율 및 병소의 국소 조절능력이 향상되었다고 보고 하고 있다(11). 또한 Ascierto는 두경부에 발생한 악성 흑색종의 치료 방법으 로 전향적 무작위 시험의 근거가 부족함에도 불구하고 여전히 수술적 치료법을 악성 흑색종 치료의 주된 치료 방법으로 보 고하고 있다(12).

    본 증례는 드물게 경구개에 원발한 악성 흑색종으로 진단 된 경우로 임상적으로 약 3.4 x 3.0 cm의 크기를 보이고 자기 공명영상에서 하부 경구개의 골막하 침범과 인접 림프절로의 전이를 보이지 않는 예로 cT3N0M0 로 병기 설정하에 종양의 모든 부위에서 0.3 cm 이상의 안전 변연을 확보하여 완전절제 를 시행하였다. 완전 절제한 원발병소의 크기는 2.2 x 1.8 x 0.1 cm으로 병소의 두께는 점막에 국한되어 pT3N0M0 로 병기 설정하였다. 병기 설정은 AJCC가 2017년도에 설정한 점막에 원발한 악성 흑색종의 TNM병기에 의거하였다.(13)

    본 증례에서는 구개에 상대적으로 넓게 퍼져 있는 악성 흑 색종 환자로 원발 병소의 크기가 큼에도 불구하고 방사상 성 장만을 보여, 상악골의 부분절제술 없이 병소의 완전 절제 후 재발 소견 없이 양호한 결과를 보여 문헌고찰과 함께 보고하 는 바이다.

    Figure

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    Clinical & Radiographic Examination of the Lesion.

    (a) Clinical photograph before incisional biopsy. Right palatal lesion showing irregular margins of 2 cm in width and 3 cm in length

    (b) Preoperative MRI coronal view. No lesion observed (c) Preoperative CT coronal view not showing cortical bone invasion.

    KAOMP-46-3-35_F2.gif

    Pathologic finding of tumor specimen.

    (a) Representative micrographs from the biopsy of a malignant melanoma showing of in lentiginous growth phase. (H&E staining, original magnification X100). (b) An increase in melanocyte containing melanin pigment in the basal layer of the oral mucosa and an overgrowth of atypical cells were observed along with epithelial rete peg. Invasion of melanocyte into connective tissue was observed (H&E stain, Original magnification, X200) (c) A few mitotic figures can also be seen in the tumor (H&E stain, Original magnification, X400). The tumor is positive for HMB45 (d) and MelanA (e) (Original magnification, X200).

    KAOMP-46-3-35_F3.gif

    Intraoperative clinical images.

    (a) A lesion with a safety margin. (b) After removal of the lesion, electric cautery was performed. (c) Surgical resected specimen of 2 cm in width and 3 cm in length

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    Post-operative lesion on hard palate. (a) 1 month after operation. (b) 1 year after operation showing second healing state

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    1year after operation CT shows no recurrence. (a) Coronal view. (b) Axial view.

    Table

    Reference

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