Ⅰ. INTRODUCTION
혈관종은 혈관증식이 풍부한 양성종양으로 과오종(hamartoma) 으로 분류되기도 하며, 주로 피부에 발생하여 출생시에 존재 하거나 아동기에 발생한다.1) 혈관종은 구강내 발생시 구강점 막 또는 혀나 입술에 호발하며2,3) 두경부의 근육에 발생시 교 근에 호발한다고 알려져 있다.4,5) 골내 혈관종은 악골 기원의 혈관성 구조가 증식하는 종양으로, 명확한 원인이 밝혀져 있 지 않으나 외상과 관련이 있다는 보고가 있다6.) 골내 혈관종 은 골내 발생하는 종양의 단지 1%만을 차지할 정도로 매우 드물다.7) 골내 혈관종의 방사선학적 소견으로 다방성의 비누 거품 모양, 벌집모양으로 나타나는 방사선 투과성이 관찰되어 방사선학적으로 법랑모세포종, 치성각화낭, 중심성거세포육 아종 등과 감별진단하기가 쉽지 않다. 감별 진단을 위하여 수 술 전 조직검사를 시행할 경우 지혈에 어려움이 있을 수 있어 주의해야 하며, 따라서 수술 전 정확한 임상적, 방사선학적 검사와 필요시 경화제 투여나 혈관색전술 등의 전처치가 필요 할 수 있다. 본 연구에서는 구강악안면 영역에서 매우 드문 질환인 악골내 혈관종으로 진단받은 환자의 진단 및 치료과정 을 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.
Ⅱ. CASE REPORT
48세 남성 환자가 2020년 2월 10일 하악 좌측 부위의 통증 을 동반한 종창을 주소로 부산대학교 치과병원으로 내원하였 다. 내원 당시 환자는 기저질환으로 당뇨가 있었다. 임상 검사 상 하악 좌측에 통증 및 종창이 있었고 하악 좌측 제1대구치 및 제2대구치에 1도의 동요도가 관찰되었다. 파노라마 및 치 과용 콘빔 CT(Cone-beam computed tomography)를 촬영하 였고 하악 좌측 제2소구치부터 제3대구치까지 방사선투과성 병소가 치근 흡수, 협설 피질골 팽융 및 심한 설측 피질골 천 공 등의 방사선학적 소견과 함께 관찰되었다(Fig. 1, 2).
수술 전 법랑모세포종으로 가진단 내리고 전신마취하 적출 술을 계획하였다. 하악 좌측에 치은열구 절개를 시행하고 골 막하 박리를 시행하였다. 이신경을 박리하여 보존하였고 병소 의 협측에 골삭제를 시행하여 병소를 노출시켰다. 병소 노출 직후에 심한 출혈 경향이 관찰되었고 지혈에 어려움이 있었 다. 출혈에 주의하면서 병소를 박리하였고 하치조신경을 병소 와 분리하여 보존하였다(Fig. 3a). 병소에 포함되어있는 하악 좌측 제2,3대구치를 발치하였고, 병소 제거 후 하치조신경은 손상없이 잘 보존하였다(Fig. 3b). 병소 제거 시 강한 출혈 경향이 관찰되었고, 지혈을 위하여 Surgicel(Ethicon SARL, Johnson and Johnson, Switzerland), 보스민(Jeil Pharm, Republic of Korea), 전기소작기를 이용하여 지혈하였다(Fig. 3c). 이후 발치와까지 포함하여 일차봉합을 시행하였다.
수술 후 3일간 입원하여 정주 항생요법 및 드레싱을 시행하 였고 부종과 출혈경향이 감소되는 것을 확인하고 퇴원하였다. 수술 후 주기적 경과관찰을 하였고 다른 합병증 발생 없이 양 호한 치유를 보였다. 수술 후 6개월 파노라마 사진에서 양호 한 골 형성 소견을 확인하였다(Fig. 4).
수술 후 조직검사를 부산대학교병원 병리과에 의뢰했다. 조직학적 소견으로 염증 소견과 적혈구가 응집되어 있는 모세 혈관 크기의 혈관 증식 소견이 관찰되었으며, 주변 조직과 경 계가 뚜렷하지는 않았다. 혈관 내에는 작고 납작한 내피세포 가 이장되어 있었으며, 내피세포의 세포 분열 소견은 관찰되 지 않았다(Fig. 5). 기저세포층의 핵이 기저막에서 반대로 이 동하는 역극성 등의 법랑모세포종의 전형적인 특징도 관찰되 지 않았다. 따라서 수술 전 가진단과는 달리 최종 조직학적 진단은 하악골에서 기원한 골내 혈관종으로 확인되었다. 수술 후 1년간 경과관찰 중이며 수술 직후 감각이상을 호소하였으 나 현재 90% 이상의 회복을 보이고 있다. 현재까지 재발 양상 은 관찰되지 않았다.
Ⅲ. DISCUSSION
혈관종은 출생시 또는 10대 이전의 아동에서 주로 발생하 는 비교적 흔한 양성종양이며 대부분 성장하면서 자발적으로 사라지나, 사라지지 않고 남아 있는 경우도 있다. 여성이 남성 보다 2배 정도 많고 성인의 경우 입술이나 혀, 협점막 등에 호발하며 다결절양으로 적색과 청색의 융기된 양상으로 관찰 된다.8)
반면에 골내에 발생한 혈관종인 중심성 혈관종(central hemangioma) 은 척추와 두개골 내에 호발한다고 알려져 있고 악 골 내에서는 드물게 발생한다. 일반적으로 혈관종이 아동에서 호발하는 반면 골내 혈관종은 40~50대에서 호발한다.9) 발생 원인은 명확하지 않으나 골수 내 혈관의 발육이상이나 외상 등에 의하여 발생한다고 알려져 있다. 이환된 치아를 발치하 거나 조직검사를 시행할 경우 심한 출혈이 발생할 수 있기 때 문에 수술 전 감별진단이 매우 중요하다.10) 임상적으로 치아 의 반동성 동요 및 병소부위의 촉진시 발열이나 맥박이 느껴 질 수 있으며 청진시 잡음이 확인될 수 있다. 골내 혈관종의 방사선학적 소견으로 다방성의 비누거품 모양, 벌집모양으로 나타나는 방사선 투과성이 관찰된다.11) 상악보다 하악에서 호 발하며 하악체의 후방과 하악지에 주로 발생한다. 치근 흡수 가 관찰되기도 하며 정맥 내의 혈류속도 저하로 인하여 생기 는 정맥석으로 인하여 방사선투과상 내부에 석회화가 관찰되 기도 한다.12) 방사선학적으로 법랑모세포종, 치성각화낭, 중 심성거대세포육아종 등과 감별진단하기가 쉽지 않다. 감별진 단을 위하여 흡인하여 동맥혈을 확인하는 방법도 있으나 출혈 경향이 강할 수 있으므로 주의해야 한다. 따라서 수술 전 컴퓨 터단층촬영(CT)이 필수적이며 필요시 혈관성을 확인하기 위 하여 자기공명영상검사(MRI)가 유용할 수 있다.13) 최근에는 혈 관종에 특이적인 면역조직화학 표지자인 Glucose transporter protein 1(GLUT-1)을 이용한 진단법도 제시되고 있다.14)
혈관종은 보통 경과관찰시 자발적으로 사라지는 경우도 많 다. 하지만 사라지지 않고 남아있거나, 성인이 된 후에 발생한 경우에는 병소내에 스테로이드 또는 경화제 주사, 외과적 절 제술 등으로 치료할 수 있다. 병소내 주입요법으로 트리암시 놀론(triamcinolone)을 3-6주 간격으로 반복 투여하는 방법이 주로 사용되며15) Kim16) 등은 경화제로 저농도의 sodium tetradecyl sulfate를 반복 투여하여 보존적인 치료를 시도했으며 병소의 점진적 퇴화를 통한 심미적, 기능적으로 양호한 결과 를 얻었다고 보고하였다. 병소 크기가 커서 외과적 절제시 대 량 실혈의 우려가 있는 경우에는 혈관 색전술(embolization) 시행 후에 절제할 수도 있다.17) 혈관 색전술은 수술전 48시간 이내에 시행되어야 혈관종으로부터의 곁순환을 막을 수 있다 고 알려져 있다.18)
본 증례는 수술전에 법랑모세포종으로 가진단 내리고 수술 을 진행했기 때문에 경화제 주사 또는 혈관 색전술 같은 전처 치를 시행하지 않았다. 수술중 출혈 경향이 강했으나 surgicel 및 전기소작기를 통하여 섬세한 지혈을 시행했고 지혈을 확인 한 뒤 일차봉합을 시행하였다.
혈관종은 조직학적으로 모세혈관 혈관종(capillary hemangioma) 및 해면 혈관종(cavernous hemangioma)으로 분 류된다. 모세혈관 혈관종은 다발성의 작은 모세혈관을 형성하 는 내피세포의 증식이 관찰되며, 해면 혈관종은 적혈구가 치 밀하게 뭉쳐져 크고 불규칙한 형태로 관찰된다. 골내 중심성 혈관종은 조직학적으로 해면 혈관종인 경우가 많다고 알려져 있으나,19) 본 증례의 경우 모세혈관 크기의 혈관 증식 소견과 염증세포 침윤 등이 관찰되어 모세혈관 혈관종으로 최종 진단 되었다.
Ⅳ. CONCLUSION
골내 혈관종은 적절한 치료계획을 수립하기 위하여 수술 전 감별진단이 매우 중요하다고 할 수 있다. 수술전 임상양상, CT 및 MRI를 통한 방사선학적 소견을 바탕으로 감별진단을 내릴 수 있으며 정확한 진단을 통하여 필요시 수술전 경화제 투입 또는 혈관 색전술 등을 이용한 외과적 절제가 필요할 것 이다. 본 증례는 수술전 법랑모세포종으로 가진단 내렸기 때 문에 경화제나 색전술 같은 전처리 과정 없이 수술을 진행하 였다. 수술 중 출혈 경향이 강했지만 섬세한 지혈을 시행하였 고 최종 병리진단이 모세혈관 혈관종으로 확인되었다. 술후 추가 합병증 발생 없이 양호한 회복 양상을 보였다. 질환 자체 의 출혈 경향이 강한 특성을 고려했을 때, 수술전 정확한 진단 과 술후 면밀한 경과관찰이 요구된다.
