Ⅰ. INTRODUCTION
백악질 골화성 섬유종은 원인이 불명확하며 작은 병소의 경우 대부분 증상이 없으며, 무통성으로 크기가 증가하여 이 환된 악골의 동통이 없는 종창을 주로 보이는 양성 섬유골성 병소이다1). 따라서 환자는 주로 방사선 검사 상에서 병소를 발견하며 안모 불균형이나 치조골의 팽윤을 주소로 내원 하게 된다. 방사선 소견상 대부분 단방성으로 투과상을 보이거나 다양한 정도의 불투과상이 혼재된 양상을 보이며 30-40대의 젊은 성인에서 호발하고 특히 여성에서 더 높은 비율로 발생 한다1).
본 증례는 하악 좌측 사랑니를 발치 한 환자에서 방사선 검사상 발견된 낭성 병소에 관한 보고이다. 방사선 검사에서 발치와 주변으로 방사선 혼합상을 보이는 경계가 분명한 병소 를 보였으며 결합 조직성 법랑아세포종(Desmoplastic ameloblastoma) 및 치성각화성 낭종(Orthokeratinized cyst)으로 가 진단 하여 적출술을 시행하였고 수술 후 조직검사 결과 백악 질 골화성 섬유종으로 최종 진단되었다. 술 후 양호한 경과를 보였다. 이에 본 연구는 낭성 변화를 보인 백악질 골화성 섬유 종의 증례보고와 함께 문헌고찰을 해보고자 한다.
Ⅱ. PATIENTS AND METHODS
2018년 7월 9일 29세 여성 환자가 좌측 하악 부위 방사선 투과성 병소를 주소로 부산대학교치과병원 구강악안면외과로 의뢰되었다. 병력 검사상 4년전 좌측 하악 사랑니를 발치한 적 있으며 전신 병력 상 특이 소견은 없었다. 임상 검사상 이 상한 냄새와 맛이 난다는 호소 외에는 특이 소견이 없었다. 방사선 검사상 하악 좌측 사랑니 발치 부위에 경계가 잘 지어 진 방사선 투과상 병소가 관찰되었고 주변으로 골경화 양상도 보였다(Figure 1). Cone-beam CT 상에서 좌측 하악각 부위 다방성의 피질골 팽윤을 보이며 방사선 불투과상과 투과상이 혼재된 양상이 관찰되었다(Figure 2). 주변 치아는 생활력이 있었으며 치근 흡수 양상이나 치아 변위는 관찰되지 않았다.
비관 삽입을 통한 전신마취를 시행하였으며, 구강내 접근을 통해 병소 부위의 접근을 시도하였고, 병소에 대한 적출술을 시행하였다. 술 중 병소는 매우 얇은 낭성 막(cystic wall)으로 싸여 있었고 병소 내부에는 혈성(bloodish) 내용물이 관찰되 었으며 방사선상에서 관찰된 병소 크기 보다 작은 크기의 낭 종성 종물이 적출되었다(Figure 3).
적출된 병소는 병리 조직 검사를 시행하였으며, 병리조직소 견상 방추세포(spindle cell)의 증식과 함께 세포성 섬유 결합 조직 내 골세포를 함유한 불규칙한 모양의 골성 석회화 물질 과 함께 백악질 양 물질들이 관찰되었으며, 병소는 백악질 골 화성 섬유종(cemento-ossifying fibroma)으로 최종 진단되었 다(Figure. 4). 술 후 특이 소견은 없었으며, 수술 후 6개월에 촬영한 방사선 사진 상 양호한 골 치유를 보였다(Figure 5).
Ⅲ. DISCUSSION
골화섬유종(Ossifying fibroma)은 조직학적 특징이 섬유이 형성증(Fibrous dysplasia)과 비슷하여 동일 병소로 여겨졌지 만 방사선학적 특징이 달라 다른 병소로 분류되었고, 2005년 WHO의 분류 개정에 의하면 백악질 골화섬유종(Cemento-ossifying fibroma)는 골화섬유종(ossifying fibroma)로 불리고 있다. Slootwet2) 등은 섬유이형성증과 백악질 골화섬유종을 감별하기 위해 병소부와 인접골의 접촉면 양상과 석회화물질 의 병소 내 존재 유무가 중요하다고 보고하였다. 골화섬유종 은 정상 골조직이 섬유조직으로 대체되는 질환으로 새롭게 형 성된 골과 백악질 유사물질들이 혼재되어 있는 양상을 보이는 질환이라고 보고 되고 있다1-2).
전형적인 임상소견으로 무통의 서서히 성장을 하는 팽창성 병소이며 주로 여성에서 30-40대에 호발 한다고 알려져 있다. 또한 일반적으로 방사선학적 소견으로 잘 경계 지어진 방사선 투과상과 그 성숙도에 따라 다양한 정도의 석회화를 보인다고 알려져 있으며, 경계는 부드럽게 나타나며 일부 병소의 주변 으로 골경화 양상이 관찰될 수 있다1). 또한 치근의 변위와 드 물게는 치근 흡수도 관찰될 수 있다. 조직학적으로는 방추형 섬유모세포(spindle-shaped fibroblast)들이 섬유성 결합조직 (fibrous connective tissue)내에 증식한 소견이 관찰되며, 골성 성분을 보이는 방추형 세포들이 병소에 산재해 있다. 현미경적 소견만으로는 섬유이형성증과 구별이 어렵다2). McDonal-Jankowski 등4) 이 조사한 781개의 증례 중 혼합병 의 58%에서 병소의 양상이 둥글거나 타원형의 모양을 주로 보인다고 하였으며, 다방성(multilocular)을 보이는 경우는 20%라고 하였다. 또한 병소 주변에서 골경화(sclerosis)가 53%가 나타났고, 피질골팽창(cortical expansion)은 84%에서 협설측으로 보인다고 하였으며 27%에서 치아 변위를, 20%에 서 치근 흡수를 보인다고 하였다. 이번 증례에서는 치아의 변 위나 치근의 흡수는 관찰되지 않았으며, 설측 피질골의 팽창 과 함께 다방성의 양상이 관찰되었다.
치료는 병소의 크기와 위치에 따라 방법은 다르나, 주로 완 전한 외과적 절제술을 권장하고 있으며 작은 병소의 경우 특 징적으로 주변 골조직으로부터 잘 분리되는 특징을 가진다고 알려져 있다. 재발율은 1-63%로 다양하게 보고 되고 있으며, 치근 흡수가 관찰된 경우 해당 치아는 발치를 해야한다고 하 였다1, 4).
백악질 골화섬유종의 낭성 변화에 대한 기전은 명확하지 않지만 종양 내 혈관의 파열과 압착 괴사(compression necrosis) 가 발생하고 이것이 병소를 낭성(cystic)특징으로 바꾼 다는 일부 논문이 발표되기도 하였다3). 본 증례에서도 술 전 영상 검사상 결합조직성 법랑아세포종(Desmoplastic ameloblastoma) 으로 가진단 하였다가 혈성 내용물을 가지며 낭성벽 (cystic wall)을 가지는 특징이 관찰되어 술 중에 단방성 법 랑아세포종(Unicystic ameloblastoma) 또는 동맥류성낭 (Aneurysmal bone cyst)로 가진단 하였다. 최종 조직학적 진 단 검사 결과 상에서 백악질 골화섬유종으로 변경되었다. Hammer JE 등은5) 골화섬유종이 치근막(periodontal membrane) 기원이라고 보았고, 발치를 통한 종양의 증식이 유발 될 수 있음을 시사하였고, Wenig BL 등6) 은 trauma가 골화섬 유종으로 증식하는 원인이 될 수 있다고도 하였다.
이와 같이 본 증례에서는 방사선 검사상 주변 골조직과 결 합조직이 혼재되어 있는 혼합 병소에서 섬유 이형성증과 감별 이 어려웠으며, 드물게 조직학적 검사상 발치 이후 낭성 특징 을 가지는 백악질 골화섬유종에 대해 보고하는 바이다.
