Journal Search Engine
Search Advanced Search Adode Reader(link)
Download PDF Export Citaion korean bibliography PMC previewer
ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.44 No.5 pp.147-151
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2020.44.5.003

Case Report of Central Odontogenic Fibroma in the Maxilla

In-Young Seok1), Byung-Ju Park2), Suk Ja Yoon3), Young Kim4), Byung-Cheol Kang3)*, Jae-seo Lee3)*
1)Department of Dental Science, School of Dentistry, Chonnam National University
2)Department of Oral Biochemistry, School of Dentistry, Dental science research institute, Chonnam National University
3)Department of Oral and Maxillofacial Radiology, School of Dentistry, Dental science research institute, Chonnam National University
4)Department of Oral Pathology, School of Dentistry, Dental science research institute, Chonnam National University
*Correspondence: Byung-Cheol Kang, Jae-seo Lee, Department of Oral and Maxillofacial Radiology, School of Dentistry, Chonnam National University, 33 Youngbong-ro, Buk-Gu, Gwangju, 61186, Republic of Korea Tel: +82-62-530-5686 E-mail: bckang@jnu.ac.kr, jsyi16@jnu.ac.kr
September 10, 2020 September 23, 2020 October 8, 2020

Abstract


Central odontogenic fibroma(COF) is a very rare benign tumor that accounts for 0.1-1.5% of all odontogenic tumors. Most COF develop in the molar-premolar region in the mandible and anterior to the first molar in the maxilla. Radiographically, the lesions appear as a unilocular or multilocular radiolucent image. Some maxillary lesions have cleft like depression in the palatal mucosa are found. This report presents a COF with external root resorption and palatal soft tissue depression on CBCT images. A 27-year-old man referred for evaluation of unilocular radiolucent lesion with external root resorption in the right anterior maxillary region. On clinical examination, the right anterior maxillary teeth responded positive to the cold stimulus and its response to the vitality test remained within the normal range. On radiographic examination, osteolytic lesion with external root resorption and palatal mucosa depression as a radiolucent shadow. After excisional biopsy, the lesion was diagnosed as COF in histopathologic examination. There was no recurrence at a follow-up 10 months.



상악에서 발생한 중심성 치성 섬유종; 증례보고

석 인영1), 박 병주2), 윤 숙자3), 김 영4), 강 병철3)*, 이 재서3)*
1)전남대학교 치의학전문대학원
2)전남대학교 치의학전문대학원 구강생화학교실
3)전남대학교 치의학전문대학원 영상치의학교실
4)전남대학교 치의학전문대학원 구강병리학교실

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    중심성 치성 섬유종(COF)은 전체 치성 종양의 0.1~1.5%를 차지하는 매우 드문 양성종양이다1-3). 치성 상피세포를 포함 하는 양성 섬유아세포 신생물로 World Health Organization 에서는 상피조직이 적은 Simple type과 상피조직이 더 풍부하고 이형성된 상아질이나 백악질 조직의 석회화가 있는 Complex type 2가지 종류로 분류하였다4). 방사선사진에서는 단방성이 나 다방성의 방사선 투과상으로 나타나며1,5-8), 하악골에서 더 많이 발생한다6-9). 무증상인 경우에 방사선 사진에서 우연하 게 발견되지만, 상악의 병소 일부는 골 융해과정중과 관련된 구개점막의 함요가 관찰되기도 한다7).

    Pontes등8)은 2016년까지 발표된 COF 83건의 문헌을 고찰 하여 173 증례를 분석했고, 인종이 기록된 32 증례 중, 24 증 례는 (75%) Caucasian이었고, 6 증례(18.75%)는 흑인, 2 증례 (6.25%)가 아시아인이었다. 검색어 ‘central odontogenic fi-broma’와 ‘중심성 치성 섬유종’으로 Google 학술검색을 통하 여 찾은 결과 2018년까지 국내에서 보고된 COF는 6증례였다 10-15). 국내에서 발표된 상악에 발생한 3 증례11-13) 중 치근 흡 수가 관찰된 경우는 이번 증례와 동일한 연령대인 남자환자 한 증례가 있었다13).

    국내에서 매우 드물게 발생하지만 악골의 방사선 사진에 서 비정상적인 방사선 투과상이 관찰될 때 COF 도 감별진단 에 포함시키는 것을 고려해야 한다7).

    본 증례는 상악 전치부 치아의 심한 치근흡수를 동반한 COF의 증례로 문헌고찰과 함께 임상소견 및 방사선학적 특징 을 보고하고자 한다.

    Ⅱ. CASE REPORT

    27세 남성이 정기검진을 위해 들린 개인치과에서 상악 우 측 측절치 부위의 낭성 병소를 발견하였고, 낭성병소를 치료 하기 위해 전남대학교 치과병원 구강악안면외과에 내원하였 다. 4년 전에 사랑니 발치를 위해 촬영한 초진 파노라마방사 선 사진(Fig. 1)에서는 하악의 제3대구치가 매복된 것 외에는 특별한 병소는 발견되지 않았다.

    상악 우측 전치부의 낭성병소와 관련된 부위의 #11, 12, 13 치아는 찬 것에 과민반응이 나타났지만, 치수생활력 검사 및 타진에는 정상반응을 보였다. 치아의 동요도는 관찰되지 않았 고, 전신질환 병력도 발견되지 않았다.구내 방사선 사진(Fig. 2)과 파노라마 방사선 사진(Fig. 3)에서 #11, 12, 13, 14 부위 에 경계가 명확한 단방성의 방사선 투과성 병소가 관찰되었 고, #12, 13, 14의 치근흡수가 관찰되었다.

    콘빔 전산화 단층촬영(Cone Beam Computed Tomograph, CBCT) (Fig. 4) 영상에서는 상악 전치부위 골파괴 병소와 #11, 12, 13, 14, 15 치근의 구개측 흡수가 관찰되었다.협측보다 구개 측으로 피질골 천공이 더 많이 진행되어 있었고, 협측과 구개측 으로 골의 팽융은 관찰되지 않았다. 또한 임상소견에서는 명확 하게 관찰되지 않았던 구개측 연조직 함요부위가 공기와 비슷 한 방사선 영상 흑화도를 가진 방사선 투과상으로 관찰되었다.

    치근흡수가 심하였기 때문에 낭성 병소보다는 양성종양으 로 임시 진단하였다. #11, 13, 14, 15 치아에 대한 근관 치료 및 전신마취 하에 #12 발치 및 #11, 13, 14, 15 치근단 절제술, 적출술 및 골이식을 시행하였다. 종물은 주변조직과 잘 분리 되어 있었고, 최종 수술 검체의 절제 생검 결과 치성상피와 이형성 석회화물질이 산재된 섬유성 결합조직이 관찰되었고 복합적 분류 COF로 확진되었다(Fig. 5).

    수술 후 10개월이 지나 촬영된 파노라마 방사선사진에서, 병소의 재발은 관찰되지 않았다(Fig. 6).

    III. DISCUSSION

    중심성 치성 섬유종(COF)은 발생이 매우 드물고 천천히 성 장하는 종양이다5,15,16). 다양한 연령대(4~80세)에서 발생하여, 대부분의 경우 20~40대 때 발견된다7). 최근에 남성에서 더 많이 생긴다는 연구가 발표되었지만(남성과 여성의 비율 1.13:1)8), 여성에서 더 많이 발생한다는 기존의 연구보고도 있다6). 하악 에서 조금 더 많이 발생한다고 하기도 하고6-9) 상악과 하악에 서 비슷한 비율로 나타난다는 보고도 있다5,6). COF의 가장 흔 한 임상증상은 종창이며5,8,13,15,17), 방사선 사진에서 방사선투 과성 병소1,5-7,14,15,17), 치아의 변위1,5,7,8,12,15), 치근 흡수5-8,13,17) 및 골 팽윤5-8,15,17,18)이 나타날 수도 있다. 일반적으로 방사선 사 진에서 경계가 뚜렷한 단방성 또는 다방성의 방사선 투과성병 소로 나타나지만1, 5-8), 드물게 경계가 불분명한 방사선 투과상 과 방사선 불투과상이 혼합된 병소로 나타나기도 한다5,7). 상 악에 발생한 경우 구개점막부위의 함요가 보고되기도 한다7).

    본 증례의 경우, 초진 후 4년이 경과하여 촬영된 파노라마 방사선 사진에서 상악 전치부위의 치근이 흡수된 방사선 투과 성 병소가 발견되었다. 환자는 찬것에 대해 약간의 과민반응을 보인 것 외에 특별한 임상증상이 없었기 때문에 방사선 사진을 촬영하지 않았다면, 병소의 진단이 더 늦어졌을 가능성이 있다.

    COF 증례를 고찰한 기존의 연구7)에서 인접치아의 치아 변 위된 경우가 55%, 치근흡수가 일어난 경우는 29%로 보고되었 다. 이번 증례는 상악치아의 심한 치근흡수와 함께 방사선 투 과상으로 병소가 나타났다. 치근과 관계되어 나타나는 경우, 방사선학적 소견만으로는 치근단 병소나 치주병소로 오인될 수 있다7). 본 증례의 경우도 치근 부위의 방사선 투과성 병소 로 나타났기 때문에, 치근단 낭성병소로 오인할 가능성도 있 었지만, 치아의 외상이나 치수괴사를 일으킬 만한 다른 요인 을 발견할 수 없었기 때문에 치근단 낭을 배제한 양성종양으 로 임시 진단하였다. 병소와 인접한 치아의 구개측 치근 흡수 가 심했기 때문에 비치성낭이나 치성각화낭보다는 양성종양 일 가능성이 더 높다고 판단하였다. CBCT영상에서 구개측 연 조직 함요부위가 방사선투과성으로 관찰되었기 때문에 중심 성 치성섬유종일 가능성도 배제할 수 없었다. COF와 감별진 단해야 할 질환은 단방성인 경우 외상성 골낭, 단난성 법랑모 세포종, 중심성 거대세포 육아종7), 다방성으로 나타나는 경우 는 법랑모섬유종, 치성점액종등이 있다14). COF가 상악에 발 생한 경우 피질골의 외형을 유지하면서 성장하는 경향이 있는 데7), 본 증례도 상악 피질골의 팽창은 관찰되지 않았다.

    COF는 외과적 적출술5,13,15,17)과 소파술로 치료한다1,5). 매우 드물지만 수술 후에도 재발하는 경우가 보고되었다19,20). 특히, 상악에 피질골 천공을 동반한 다방성 병소는 하악에 발생한 경우에 비해 더 높은 재발율이 관찰되었으므로8), 주기적인 관 찰이 필요하다.

    치아의 치근부위에 방사선 투과성 병소가 관찰되면, 치과의사 들은 낭성병소로 진단할 가능성이 많다. 그러나, 이번 증례처럼, 구개측 연조직 함요와 함께 생활치의 치근 흡수를 동반한 방사선 투과성병소는 COF일 가능성이 높음을 고려해야 할 것이다.

    Figure

    KAOMP-44-5-147_F1.gif

    Initial panoramic radiograph taken in 2014. Impacted mandibular third molars were seen.

    KAOMP-44-5-147_F2.gif

    Periapical radiograph taken in 2018. A well defined radiolucency with hyperostotic border is involving the root of #11, 12, 13 with external root resorption.

    KAOMP-44-5-147_F3.gif

    Panorama radiograph taken in 2018. A well defined radiolucency is involving the root of #11, 12, 13 with external root resorption.

    KAOMP-44-5-147_F4.gif

    CBCT image taken in 2018. (A) Axial image : A well defined radiolucency with cortical bone perforation on the right anterior maxillary area was seen. (B) Cross-sectional image : A well defined radiolucency with external root resorption of #11, 12, 13, 14, 15 was seen. White arrow indicated a shadow of the palatal mucosa depression: radiographic density is similar to that of air (C) 3D image : Bony defects and external root resorption of #11, 12, 13, 14, 15 was seen.

    KAOMP-44-5-147_F5.gif

    Histologic findings of the COF. (A) The tumor appears as a fairly cellular fibrous connective tissue with collagen fibers arranged in interlacing bundles (magnification, X4). (B) Odontogenic epithelium in the form of isolated nests is present with calcifications (magnification, 10X)

    KAOMP-44-5-147_F6.gif

    Postoperative Panorama radiograph at ten months follow-up

    Table

    Reference

    1. Pippi R, Santoro M, Patini R: The central odontogenic fibroma: How difficult can be making a preliminary diagnosis. J Clin Exp Dent 2016;8:e223-225.
    2. Buchner A, Merrell PW, Carpenter WM: Relative frequency of peripheral odontogenic tumors: a study of 45 new cases and comparison with studies from the literature. J Oral Pathol Med 2006;35:385-391.
    3. Daskala I, Kalyvas D, Kolokoudias M, Vlachodimitropoulos D, Alexandridis C: Central odontogenic fibroma of the mandible: a case report. J Oral Sci. 2009;51:457-461.
    4. Barnes L, Eveson J, Pa R, Sidransky D: World Health Organization Classification of Tumours. Pathology & Genetics. Head and Neck Tumours. Tumours of the oral cavity and oropharynx. 2005:168-175.
    5. Santoro A, Pannone G, Ramaglia L, Bufo P, Lo Muzio L, Saviano R: Central odontogenic fibroma of the mandible: A case report with diagnostic considerations. Ann Med Surg (Lond). 2016;5:14-18.
    6. Ikeshima A, Utsunomiya T: Case report of intra-osseous fibroma: a study on odontogenic and desmoplastic fibromas with a review of the literature. J Oral Sci 2005;47:149-157.
    7. Kaffe I, Buchner A: Radiologic features of central odontogenic fibroma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1994;78:811-818.
    8. Correa Pontes FS, Lacerda de Souza L, Paula de Paula L, de Melo Galvao Neto E, Silva Goncalves PF, Rebelo Pontes HA: Central odontogenic fibroma: An updated systematic review of cases reported in the literature with emphasis on recurrence influencing factors. J Craniomaxillofac Surg 2018;46: 1753-1757.
    9. Gardner DG: Central odontogenic fibroma current concepts. J Oral Pathol Med 1996;25:556-561.
    10. GI Kim, YR Kim, JC Kim, SY Yu: Central odontogenic fibroma in Mandible; A Case Report. J Oral Maxillofac Plastic Recon Surg 1986;8:149-155.
    11. DG Lee, CJ Lim, SG Min: A case report of central odontogenic fibroma. J Oral Maxillofac Surg 1988;14: 57-62.
    12. Hwang E-H, Lee S-R. Central odontogenic fibroma of the simple type. Kor J Oral Maxillofac Radiol 2002;32:227-230.
    13. TH Ham, HJ Kim, HJ Kim, IH Cha, U Nam: Central odontogenic fibroma in anterior maxilla. J Oral Maxillofac Surg 2009;35:372-375.
    14. Nah KS. Central odontogenic fibroma: a case report. Imaging Sci Dent 2011;41:85-88.
    15. Han-Eol L, Moon-Young K: Central Odontogenic Fibroma Located in the Mandible: A Case Report. The Kor J Oral Maxillofac Pathol 2018;42:45-48.
    16. Wesley RK, Wysocki GP, Mintz SM: The central odontogenic fibroma. Clinical and morphologic studies. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1975;40:235-245.
    17. Daniels JS. Central odontogenic fibroma of mandible: a case report and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2004;98: 295-300.
    18. Gardner DG: The peripheral odontogenic fibroma: an attempt at clarification. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1982; 54:40-48.
    19. Heimdal A, Isacsson G, Nilsson L: Recurrent central odontogenic fibroma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1980;50: 140-145.
    20. Svirsky JA, Abbey LM, Kaugars GE: A clinical review of central odontogenic fibroma: with the addition of three new cases. J Oral Med. 1986;41:51-54.
    오늘하루 팝업창 안보기 닫기