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ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.44 No.2 pp.49-51
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2020.44.2.003

Recurred Nasopalatine Duct Cyst with Intraluminal Calcifications

Ji Ho Yang1), Byung Su Kim1), Bong Chul Kim1), Jung-Hoon Yoon2)
1)Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University, Department of Oral and Maxillofacial Surgery
2)Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University, Department of Oral and Maxillofacial Pathology
*Correspondence: Jung-Hoon Yoon, Department of Oral and Maxillofacial Pathology, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University, 77 Dunsan-ro, Seo-gu, Daejeon, Korea Tel: +82-42-366-1146, Fax: +82-42-366-1115 E-mail: opathyoon@wku.ac.kr
March 12, 2020 March 20, 2020 April 3, 2020

Abstract


Nasopalatine duct cyst is a developmental non-odontogenic cyst caused by the entrapment of remnants during embryologic fusion. Only a few cases have reported the intraluminal amorphous calcification in these cysts. This case showed a well-demarcated, unilocular lesion containing calcifications, which were later turned out to be cartilage graft at previous surgery. We report here this case to emphasize the need for thorough medical history taking.



재발된 비구개관낭에서 발견된 석회화 물질

양 지호1), 김 병수1), 김 봉철1), 윤 정훈2)
1)원광대학교 치과대학 대전치과병원 구강악안면외과
2)원광대학교 치과대학 대전치과병원 구강병리과

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    비구개관낭은 경계가 명확한 단방성의 방사선 투과성 병소 로 원형, 타원형 혹은 하트 모양을 특징으로 한다. Nortjé 등이 발표한 비구개관낭의 방사선학적 특징에 대한 논문에 따르면 약 13%에서 내부에 석회화 물질이 관찰되었다고 하며, 이를 내강의 무정형의 석회화 물질이라고 표현하였다1). 상악 전치 부에 발생하는 병소 중 석회화를 동반하는 병소는 선양치성종 양이나 석회화 치성낭 등과 감별이 필요하다.

    비구개관낭은 비구개관 내에 존재하는 상피잔사가 낭성 변 성을 일으켜 발생하며, 절지관낭 이라고도 한다2). 30~50대 및 여성에 3.4배 호발 하며 외상, 감염 및 자발적 요인에 의해 발생하는 것으로 알려져 있다. 대부분은 무증상으로 우연히 방사선 사진에서 발견되는 경우가 많으며, 감염이 동반될 경 우 통증이나 종창이 나타난다2-4). 적출술 혹은 크기가 클 경우 조대술로 치료하며 재발은 매우 드물다5).

    저자들은 재발된 비구개관낭의 내강에서 석회화 물질이 발 견되어 낭 적출술을 시행한 증례를 보고한다.

    Ⅱ. CASE REPORT

    26세 남자가 상악 전치부에 낭이 있다고 원광대 대전치과병 원 구강악안면외과로 의뢰되었다. 특이할 만한 증상은 없었으 나, 가끔 입천장 쪽이 찌릿찌릿한 느낌이 든다고 하였다. 구강 검사에 특이 소견은 없었으며, 치근단 사진에 방사선 투과성 병소가 확인되었고, 내부에 석회화 물질이 관찰되었다(Fig 1A). 콘빔 CT 영상에 협측 및 구개측으로 팽융된 경계가 좋은 방사선 투과성 병소내에 불규칙한 불투과상의 물질이 관찰되 었다. 병소는 비강 하방의 골을 천공시키는 양상이었다(Fig 1B). 환자는 6년 전 모 병원에서 양악수술을, 3년 전에는 타 병원에서 비강 내부의 낭 적출술을 받은 병력이 있었다. 병소 내부의 방사선 불투과상의 물질은 환자는 잘 모르고 있었으나 3년 전 비강 내부의 낭 적출술 시 골이식 한 것으로 생각하였으 며, 비구개관낭이 재발한 것으로 잠정 진단하여 전신마취 하에 내부의 불투과상의 물질과 함께 낭 적출술을 시행하였다.

    적출된 병소는 병리조직학적으로 낭성의 구조물의 형태를 관찰할 수 있었으며, 낭벽에 도관 및 신경혈관 다발도 관찰되 었(Fig 2A). 내부의 불투과상으로 보이는 물질은 초자화 연골 이 었다. 연골내에 새로운 골 형성도 관찰되었다(Fig 2B). 수 술 16개월 째 경과 관찰 중이며 특이한 합병증 없이 잘 치유되 고 있었다.

    Ⅲ. DISCUSSION

    비구개관 또는 절치관은 태생 8주째 상악골 양측의 구개돌 기와 전상악골 이 만나 형성되는 통로로, 상악 중절치의 구개 측에서 비강과 구강을 이어주며, 하구개 동맥과 접형 구개동맥 의 말단분지 그리고 비구개 신경이 주행한다3,6). 절치관은 구개 의 절치유두에 절치공이라는 구강쪽 개구부를 형성하며 비강 쪽은 3.49mm, 절치공 쪽은 4.45mm 정도이다7). 증상이 없고, 직경 6mm 이하일 경우에 정상 절치관의 구조로 판단한다1).

    비구개관낭은 대부분 방사선 사진 및 임상 증상으로 진단 한다. 평균 비구개관낭의 직경은 3.2cm 정도로 대부분 치아를 이동시키나, 흡수시키는 경우는 드물다. 대부분의 비구개관낭 은 내부에 완전한 방사선 투과상을 나타내나 13% 정도는 방 사선 불투과상을 포함하며, 이는 비정상 조직의 석회화 물질 의 침착이라 보고한 논문이 있다1). 방사선 영상에 상악 전치 부에 발생하며 내부에 방사선 불투과상을 나타내는 병소의 경 우 선양치성종양 및 석회화 치성낭 혹은 드물게 석회화 물질 을 포함하는 치근단낭과의 감별이 필요하다. 특히 선양치성종 양 및 석회화 치성낭의 경우 모두 대부분 경계가 명확한 단방 성의 방사선 투과성 병소로 매우 작은 다양한 모양의 불투과 상이 병소 내에 흔히 발견되어 감별이 가능하다8,9).

    비구개관낭의 조직소견으로는 편평상피세포, 입방상피, 섬 모를 가진 위중층 원주상피로 구성되며, 절치관 내의 구조물인 신경과 혈관조직이 많이 분포한다3,10). 비강과 가까울수록 호흡 상피가, 구강과 근접할수록 편평상피가 더 많다4). 본 증례에서 관찰된 불투과성 물질은 연골조직이었다. 하악과두 이외에 악 골에서 연골조직을 형성하는 악성종양인 연골육종의 경우 악 골에 발생하였을 때 상악 전치부에 다수 발생한다11). 본 증례 의 경우 재발한 비구개관 낭으로 내부의 석회화 물질이 관찰되 었으나, 네모난 모양인 무정형 연골조직으로 환자가 과거 수술 을 시행한 병원에 문의한 결과 메가 카틸리지라는 연골성 이식 재료임을 확인하였다. 이와 같이 내부에 석회화 물질을 포함하 는 단방성의 낭의 경우 앞서 기술한 질환과의 감별 뿐만 아니 라, 악골내 연골 조직의 존재는 악성종양을 시사하므로, 진단 에 앞서 면밀한 환자의 병력청취가 정확한 진단 및 수술 범위 의 설정과 예후 파악에 도움이 될 것으로 생각하였다.

    Figure

    KAOMP-44-2-49_F1.gif

    Radiographic view of the cystic lesion. (A) Periapical view revealed a cystic lesion with intraluminal calcifications. (B) Cone-beam CT showed a well defined cystic lesion with intraluminal calcified materials.

    KAOMP-44-2-49_F2.gif

    Photomicrograph of excisional biopsy specimen. (A) Cystic structures are seen. (B) Hyaline cartilage with endochondral bone formation are seen.

    Table

    Reference

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