Focal Cemento-Osseous Dysplasia Associated with Traumatic Bone Cyst of the Mandible

Gi Tae Kim¹⁾, Kyung Su Shin¹⁾, EunJoo Choi¹⁾, Jung-Hoon Yoon²⁾*

¹⁾Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Iksan Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University
²⁾Department of Oral and Maxillofacial Pathology, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang Bone Regeneration Research Institute, Wonkwang University

Correspondence: Jung-Hoon Yoon, DDS, PhD, Department of Oral and Maxillofacial Pathology, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University, 77 Dunsan-ro, Seo-gu, Daejeon, Korea. Tel: +82-42-366-1146, Fax: +82-42-366-1115 E-mail: opathyoon@wku.ac.kr

Received June 17, 2019 Review October 2, 2019 Accepted October 4, 2019

Abstract

Benign fibro-osseous lesions are demonstrated as a group of conditions, which normal bone is replaced by a connective tissue matrix that gradually develops cemento-osseous tissue and include developmental lesion, reactive lesion, dysplasia and tumor. Cemento-osseous dysplasia is one of benign fibro-osseous lesions, which is non-neoplastic process. Histologic features of cemento-osseous dysplasia are admixtures of bone and cementoid materials in a fibrous stroma. Cemento-osseous dysplasia associated with traumatic bone cysts has infrequently been reported. Traumatic bone cyst is a pseudocyst that may befound in both the jaws and the long bones. Though blockage of interstitial fluid drainage orvenous obstruction may be the cause of traumatic bone cyst, the exact pathogenesis of traumatic bone cysts is unknown. Melrose et al. was the first to report association of cemento-osseous dysplasia and traumatic bone cystsin their series. It is assumed that different mechanism is involved in cyst formation in these cases. This report presents review of literature and describes a case of focal cemento-osseous dysplasia associated with traumatic bone cyst of the mandible and its surgical treatment.

Key Words : Traumatic bone cyst , Cemento-osseous dysplasia , Mandible

하악골에 발생한 국소 백악-골 형성이상: 외상성 골낭과 동반한 증례

김 기태¹⁾, 신 경수¹⁾, 최 은주¹⁾, 윤 정훈²⁾*

¹⁾원광대학교 치과대학 익산치과병원 구강악안면외과
²⁾원광대학교 치과대학 대전치과병원 구강병리과, 원광골재생연구소

초록

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Ⅰ. INTRODUCTION

악골에 발생하는 섬유-골성병소는 정상 골조직이 뼈나 백 악질 등 석회화 구조물을 포함하는 섬유성 조직으로 대치되는 병소이며, 발육성 병소, 반응성 또는 형성이상 및 종양성 병소 모두를 포함하게 된다¹⁾. 이러한 섬유-골성병소는 일반적으로 수질골 기원의 섬유 형성이상, 치주인대 기원의 형성이상 병 소인 백악-골 형성이상, 치주인대 기원의 종양성 병소인 골화 성 섬유종으로 분류된다^1,2). 백악-골 형성이상은 비종양성의 질환으로 보통 악골에서 치아를 포함하는 부분에 발생한다³⁾. 이러한 백악-골 형성이상은 단발성, 다발성, 개화성, 치근단성 등 여러 임상병리 형태가 알려져 있다³⁾. 이들 병소의 악골의 침범 범위는 다르지만, 동일한 조직학적 특징을 보이며, 이는 골과 백악질양 조직이 섬유성 간질과 혼재된 양상을 보이게 된다⁴⁾. 외상성골낭은 악골이나 장골에서 관찰되는 가성낭이 다^7,8). 간질액 배액의 막힘과 정맥의 폐색이 외상성골낭 발생 의 원인으로 추정되지만 정확한 병인은 밝혀진 바 없다⁹⁾.

1976년Melrose 등이 두 병변이 동시에 발생한 경우를 처음 보고하였으며^1,3), 외상성골낭과 연관된 백악-골 형성이상의 경 우 드물게 보고되고 있다^1,3,5,6).

저자들은 하악골에 국소 외상성골낭과 동반한 백악-골 형 성이상 증례를 보고하고자 한다.

Ⅱ. CASE REPORT

49세 여자가 개인병원에서 촬영한 파노라마상 #38 하방에 낭성병소 및 방사선 불투과성 물질이 존재하여 의뢰되었다. 임 상검사에 해당 부위에 특별한 불편감은 없었으며, 구강검사에 하악 좌측 구치부의 돌출 소견이나, 촉진 시 특별한 불편감은 없었다. 내원 4년 전 촬영한 파노라마상 #38 하방에 방사선 불투과성 물질은 존재하였으나 낭성병소는 없었다(Fig. 1A). 내원 당일 촬영한 파노라마상 #38 하방에 낭성병소가 관찰되 었다(Fig. 1B). 콘빔 전산화 단층 촬영사진에 #38 하방에서 후 방으로 타원형의 피질골성 변연을 갖는 비교적 경계가 명확한 방사성 투과상이 존재하며(Fig. 2A), #38 하방에 존재하는 방 사선 불투과상은 치아와 비슷한 정도의 불투과성을 보였다 (Fig. 2B). 협설 피질골의 팽윤이나 비박은 관찰되지 않았으며, 하치조 신경의 변위없이 병소내로 주행하는 양상을 보였다.

임상 및 방사선적 소견으로 외상성골낭 가진 하에 전신마 취하에 통법에 따라 #38 단순발치 시행하였다. #15 blade 이 용하여 #37-38 치은열구 절개를 시행하고 골막기자를 사용하 여 골막 박리 및 거상 시행한 후 bur를 이용하여 병소상방 골 삭제를 시행하여 병소를 노출 시켰을 때, 낭벽은 관찰되지 않았다. 내부 석회화 물질 제거 후 큐렛으로 조직 제거 시도하 였을 때, 낭벽은 없으며 내부로 하치조신경이 지나가는 것이 확인 되었다(Fig. 3). 수술 후 감각이상 등의 합병증은 발생하 지 않았으며 특이 소견 없이 퇴원하여 경과 관찰 중에 있다.

병리학적으로 조직은 섬유성 결합조직은 보이지만 이장상 피는 관찰되지 않아 외상성골낭에 합당하였으며(Fig. 4A), 섬 유성 간질에 백악질양 조직과 미성숙 골이 관찰되어 백악-골 형성이상 소견에 합당하였다(Fig. 4B).

Ⅲ. DISCUSSION

외상성골낭은 1946년 Rushton에 의해 골로 둘러싸인 감염 의 증거가 없는 비어 있거나 액체로 채워진 낭성병소로 정의 되었으며, 발병기전이 명확히 밝혀지지 않아 다양한 이름으로 보고되었다^4,10). 병소는 일반적으로 유년기나 청소년기에 골 수강에 발생하게 되며, 50%의 증례에서 외상과 관련되어 있 다. 성별차이는 보이지 않으며, 소파 후 동공에 출혈이 일어나 면 사라지게 된다⁴⁾. 일반적으로 외상성골낭은 병리조직학적으 로 이장상피는 없고 소수 골모세포나 파골세포가 존재하며, 다 양한 두께의 소성 결합조직으로 구성되어 있으며¹⁰⁾, 외상후골 수강내 출혈로부터 생길 것으로 추정된다¹⁾. 이러한 외상성골 낭은 단독 병소로 나타날 수 있으며, 골의 종양성 또는 비종양 성 병소, 백악-골 형성이상이나 섬유 형성이상과 같은 양성 섬 유-골성병소와 연관되어 이차성으로 발생할 수 있다^4,7,9). 백악- 골 형성이상은 단발성, 다발성, 개화성, 치근단성 등 여러 임상 병리 형태가 알려져 있으며³⁾, 각 형태와 연관된 외상성골낭의 증례가 보고되었다. 외상성골낭과 백악-골 형성이상의 관련성 은 1976년 Melrose 등에 의해 처음 기술되었으며, 그들은 34명 의 개화성 백악-골 형성이상 환자 중 14명의 환자에서 17개의 외상성골낭을 발견하였다^1,4). 이외에도 1988년 Horner 등은 3개 의 다발성 백악-골 형성이상과 연관된 증례, 1988년 Higuchi 등 은 단발성 백악-골 형성이상과 연관된 증례, 2005년 윤등은 개화 성 백악-골 형성이상과 연관된 증례를 보고하였다^1,4). 이렇게 백 악-골 형성이상이 외상성골낭과 동반된 경우 일반적인 외상성 골낭의 발생기전과는 다른 기전으로 발생할 것으로 추측되어 졌다^1,5,6). Higuchi 등은 백악-골 형성이상이 먼저 발생한 이후에 낭성변화를 통해 외상성골낭이 발생한다고 하였고, Melrose 등 은 병소내에 모세혈관 확장이 증가되었다는 것을 바탕으로 간질 액 유출이 막히게 되어 외상성골낭이 형성되는 것으로 보았다 ^1,3,6). 본 증례에서도 섬유성 결합조직과 새로 형성되는 골 사이 에 뚜렷한 모세혈관이 관찰되어, 간질액 유출이 막히게 되어 외 상성골낭이 발생하였을 가능성이 높다고 보인다.

Figure

Fig. 1.

A. Panoramic radiograph showing a radiopaque material on the periapical region of #38 without cystic lesion. B. Panoramic radiograph, which was taken 4 years later, showing a mixed radiolucent and radiopaque lesion on the periapical and distal area of #38 with cystic lesion.

Fig. 2.

A. CBCT showing radiopaque materials on the buccal area of #38 apex. B. Radiolucent lesion on the distal area of #38. C. Mixed radiolucent and radiopaque lesion on the buccal and distal area of #38 apex.

Fig. 3.

Photograph showing the empty cavity and the inferior alveolar nerve passing through the cavity.

Fig. 4.

A. Photomicrograph showing fibrous connective tissue consists of cyst wall without epithelium. B. Photomicrograph showing cementoids and woven bone within fibrous background.

Table

Reference

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