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ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.43 No.3 pp.81-83
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2019.43.3.002

Calcifying Epithelial Odontogenic Tumorof the Right Mandible

Seong Ho Mun1), Sungyoun Jon1), Jae Seoung Eun1), Jun Lee1),3), Jung-Hoon Yoon2),3)*
1)Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University
2)Department of Oral and Maxillofacial Pathology, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University
3)Wonkwang Bone Regeneration Research Institute, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University
Correspondence: Jung-Hoon Yoon, Department of Oral and Maxillofacial Pathology, Daejeon Dental Hospital, College of Dentistry, Wonkwang University 77 Dunsan-ro, Seo-gu, Daejeon, Korea Tel: +82-42-366-1146, Fax: +82-42-366-1115 E-mail: opathyoon@wku.ac.kr
April 3, 2019 April 19, 2019 June 7, 2019

Abstract


Calcifying Epithelial OdontogenicTumor(CEOT), also known as Pindborg tumor is a rare lesion comprising about 1% of all odontogenic tumors mostly rising in the posterior of the mandible. It generally occurs in patients between 30-60 years old. This paper describes a case of CEOT in a 17 year-old female affecting the right mandible. Histopathologic findings showed sheets of polygonal tumor cells and pools of amorphous, eosinophilic amyloids with calcifications. 1 year after resection of the tumor, no clinical and radiographic signs of recurrence were observed.



우측 하악골에 발생한 석회화 상피성 치성종양

문 성호1), 조 성연1), 은 재승1), 이 준1),3), 윤 정훈2),3)*
1)원광대학교 치과대학 대전치과병원 구강악안면외과
2)원광대학교 치과대학 대전치과병원 구강병리과
3)원광대학교 치과대학 대전치과병원 원광골재생연구소

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    핀드보그 종양(Pindborg Tumor)으로도 불리는 석회화 상 피성 치성종양은 Pindborg에 의해서 1958년에 처음 명명되었 다1). 석회화 상피성 치성종양은 흔한 질환은 아니며 치성종양 중 약 1% 미만을 차지하는 것으로 알려져 있다. 주로 30대에 서 60대 사이에서 호발하는 이 질환은 국소적으로는 공격적이 나 대부분 서서히 자라는 종양으로 아직 조직학적인 기원에 대해서는 논란이 많다1). 다만 종양세포가 형태학적으로 법랑 기의 중간층과 유사한 소견을 보여 이곳에서 발생하는 것으로 추정된다2). 주로 매복치와 연관이 있으며 주로 하악에 호발하 는 특징이 있다1,3).

    저자들은 호발하는 연령과 달리 어린 나이에서 매복된 하 악 제2대구치를 포함하여 발생한 석회화 상피성 치성종양을 경험하여 보고하고자 한다.

    Ⅱ. CASE REPORT

    17세 여자환자로 교정치료 도중 검진을 위해서 개인치과를 방문하였다가 매복된 하악 우측 제2대구치와 병소가 관찰되 어 본원으로 의뢰되었다. 해당 개인치과에서 조직검사 시행하 였으며 석회화 상피성 치성종양으로 진단되었다. 파노라마 방 사선 사진에 매복된 하악 우측 제2대구치와 해당 치아의 치관 부 상방으로 존재하는 경계가 명확한 방사선 투과성 병소 내 부로 혼재된 방사선 불투과상이 관찰되었다(Fig.1). 콘빔 전산 화 단층촬영 결과 병소로 인하여 협측과 설측으로 팽융된 명 확한 경계의 피질골성 변연이 확인되었다(Fig. 2A, B). 환자는 다른 의학적 병력은 없었다.

    해당 부위 병소의 적출 및 매복된 하악 우측 제2, 3대구치 의 발거 및 골이식 시행하였다. 술 후 9개월 뒤에 촬영한 방사 선 사진상에는 치유양상 관찰되었으며 술 후 합병증은 확인 되지 않았다. 양호한 치유양상 관찰되어 하악 우측 제2대구치 부위에 임플란트를 식립하였다.

    병리조직학적으로 종양은 다각형의 상피세포로 구성되어 있었으며 그 내부에는 호산성의 아밀로이드가 나타났으며 석 회화된 부위도 관찰되었다(Fig. 3).

    Ⅲ. DISCUSSION

    석회화 상피성 치성종양은 넓게 8세에서 92세까지 넓은 연령 분포를 보이며 평균 나이는 약 36.9세에 발생한다4). Philipsen 등에 따르면 20세 이하의 환자에서 석회화 상피성 치성종양의 발병율은 약 10% 정도로 낮은 편에 속한다4,5).

    특이한 점은 종양의 명칭에도 불구하고 방사선 투과상만을 나타내는 비율이 약 32%정도로 보고되고 있다는 것이다6). 이 에 Singh 등은 종양이 시간이 지남에 따라 방사선 투과상을 나타내다가 방사선 불투과상이 내부에 혼재되는 양상을 가지 게 된다고 하였다6). 본 증례에서는 환자의 나이가 17세로 젊 었던 점을 고려하면 매복된 하악 제2대구치의 치배의 늦은 맹 출로 착각 했을 수 있을 것으로 생각된다. 이는 흔히 석회화 상피성 치성종양이 발생되는 연령이 30대에서 60대를 벗어났 기 때문이기도 하다7). 아울러 Rebeca 등의 의견과 같이 주로 조직학적으로 석회화된 물질이 나이가 더 많은 환자들에게서 보고 되는 것을 보았을 때 방사선 불투과상이 시간이 지남에 따라 증가하였을 가능성 또한 생각해 볼 수 있다8).

    본 증례의 환자는 해당 병소의 적출술을 동반한 골이식술 을 시행하여 양호한 결과를 보였으며 재발은 관찰되지 않았 다. 흔히 석회화 상피성 치성종양은 법랑모세포종과 유사한 특징을 가지나 종양의 공격성이 적은 것으로 알려져 있다. 다 만 여러 증례들에서 공격적인 석회화 상피성 치성종양이 관찰 되어 주변 절제술을 시행한 보고도 존재하여 해당 환자에 대 한 판단이 우선시 되어야 할 것으로 생각된다6). 아울러 이종 양은 치아의 맹출이 지연되는 경우는 흔하다. 하지만 저자들 은 본 증례를 통하여 매복치가 있을 경우 주의 깊은 병력 청취 와 방사선 검사를 통해 정확한 감별을 할 수 있도록 해야 할 것으로 생각한다.

    ACKNOWLEDGMENT

    This work was supported by Wonkwang University in 2019.

    Figure

    KAOMP-43-3-81_F1.gif

    Panormaic radiograph showing a unilocular pericoronal mixed radiolucent and radiopaque lesion associated with an impacted mandibular right 2nd molar tooth.

    KAOMP-43-3-81_F2.gif

    (A) Coronal CT showing a mixed radiolucent and radiopaque lesion with cortical bone thinning. (B) Sagittal CT showing a radiolucent lesion associated with radiopacities located at the crown of the impacted 2nd molar.

    KAOMP-43-3-81_F3.gif

    Histopathologic findings of calcifying epithelial odontogenic tumor. (A) Sheets of polygonal tumor cells with pools of amorphous, eosinophilic amyloids. (B) Scattered amyloid deposition and numerous calcifications within the tumor.

    Table

    Reference

    1. Angadi PV, RekhaK: Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor).Head Neck Pathol2011;5(2): 137-139.
    2. 박경주: 석회화 상피성 치성종양에 대한 면역화학적 연구. 대한 구강악안면병리학회지 2009;33(1): 83-95.
    3. Goode RK: Calcifying epithelial odontogenic tumor. Oral Maxillofac Surg Clin North Am. 2004;16:323–331.
    4. Philipsen HP, Reichart PA: Calcifying epithelial odontogenictumour: biological profile based on 181 cases from the literature. Oral Oncol 2000;36(1):17-26.
    5. Houston GD, and Craig BF:Extraosseous calcifying epithelial odontogenic tumor: report of two cases and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1997; 83(5): 577-583.
    6. Maria A, Sharma Y, Malik M: Calcifying epithelial odontogenictumour: a case report. J Maxillofac Oral Surg 2010;9(3):302-306.
    7. Lee W, Myung NH, Kim CH: Calcifying epithelial odontogenic tumor: report of three cases with immunohistochemical study. Int J Clin Exp Pathol 2016;9(5):5733-5739
    8. Lin J, Bianchi M, PopnikolovNK, Abaza NA: Calcifying epithelial odontogenic tumor: case report with immunohistochemical and ultrastructural study and review of the literature. J Maxillofac Oral Surg2013;71(2):278-289.
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