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ISSN : 1225-1577(Print)
ISSN : 2384-0900(Online)
The Korean Journal of Oral and Maxillofacial Pathology Vol.42 No.6 pp.199-204
DOI : https://doi.org/10.17779/KAOMP.2018.42.6.006

A Clinically, Radiologically Malignant, but Histopathologically Benign Lesion in Oral Cavity

Hyun Jun Oh1), Jae-ho Jeon1), Hoon Myoung1),2)*
1)Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Seoul National University Dental Hospital
2)Dental Research Institute, Seoul National University
Correspondence: Hoon Myoung, Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Dental Research Institute, Seoul National University, 101 Daehakno, Jongno-gu, Seoul 03080, Korea Tel: +82-2-2072-3059, Fax: 82-2-766-4948 E-mail: myoungh@snu.ac.kr
November 30, 2018 December 7, 2018 December 14, 2018

Abstract


Differential diagnosis of the malignant lesion and the benign lesion is critically important for the precise treatment. A clinician should diagnose in a comprehensive manner considering clinical, radiological, and histopathological perspectives. The lesion in the oral cavity in this study was clinically and radiologically malignant. However, the lesion was histopathologically benign. Surgical intervention was not performed except biopsy. The lesion improved after about one month of supportive medication after the biopsy. The importance of decision making process was emphasized in this report.



구강내 발생한 임상적, 방사선학적 악성 및 조직병리학적 양성 병소

오 현준1), 전 재호1), 명 훈1),2)*
1)서울대학교치과병원 구강악안면외과학교실
2)서울대학교 치의학연구소

초록


    Ⅰ. INTRODUCTION

    정확한 치료를 위해서 악성 병소와 양성 병소의 감별 진단 은 매우 중요하며, 임상적, 방사선학적, 조직병리학적 소견을 종합하여 판단해야 한다.1-4) 본 증례 보고에서는 임상적, 방사 선학적으로는 악성 소견이나, 조직병리학적으로는 양성 소견 인 구강 내 병소에 대해 고찰하고자 한다.

    II. CASE REPORT

    74세 여자 환자가 치과의원에서 2017년 6월 30일 #16 치아 발치 후, 치유 불량을 주소로 2017년 7월 11일 본원 외래에 내원하였다. 환자는 10여년 전 협심증으로 인해 스텐트(stent) 시술을 받고 아스피린(aspirin)을 포함하여 고혈압약을 복용 중이었고, 약 20년전부터 당뇨약도 복용 중이었다. 임상적으 로 구개 부위에 궤양 병소와 주변 점막하 출혈 소견이 관찰되 었고 환자는 통증을 호소하였다 (Fig. 1).

    임상적으로 악성 병소의 소견으로, CT, PET-CT, MRI 영상을 촬영하였다. CT 영상에서는 신경주위 확산(perineural spread) 이 의심되는 악성 소견이었고, PET-CT 영상에서는 우측 연구 개 부위의 경도의 대사항진(mild hypermetabolism) 소견이었 으며, MRI 영상에서도 신경주위 확산(perineural spread)이 의 심되는 악성 소견으로 판독되었다 (Fig. 2).

    이에 진정 마취 하, 절개 생검을 시행하였다. 생검 결과는 정 맥 기형과 부합된 소견(consistent with venous malformation) 및 만성 점막염과 타액선염(chronic mucositis and sialadenitis) 으로 도출되었다. 면역조직화학검사 결과 혈관 내피 표지자인 CD34에 양성, 평활근 액틴 표지자인 SMA에 양성 소견이었다 (Fig. 3). 악성으로 보이는 임상적, 방사전학적 소견과 양성으 로 도출된 조직병리학적 소견이 불일치하였고, 병소의 호전은 없었기 때문에, 전신 마취 하 심부 재생검을 시행하였다 (Fig. 4). 술 중 병소 부위 절개 시 과량의 출혈 소견이 관찰되었다. 생검 결과는 첫번째 생검 결과와 다르지 않았다 (Fig. 5). 두번 의 생검 결과 모두 악성의 소견은 관찰되지 않았다.

    환자는 아스피린 복용으로 인한 출혈 소인이 있기 때문에 퇴원 후 통증 조절은 비스테로이드 항염증제(Non-steroidal anti-inflammatory drugs, NSAIDs)가 아닌 아세트아미노펜 (acetaminophen) 제제로 시행하였다. 또한 창상의 세균 감염 을 막기 위해 3세대 세팔로스포린(cephalosporin) 계열의 항 생제를 투약하였으며, 곰팡이균 감염을 배제하기 위해 항진균 제로 니스타틴(nystatin) 제제를 처방하였다.

    퇴원 1주일 후, 조영증강 CT 영상을 촬영하였는데, 조영 증강 양상을 통해 혈관 기형(vascular malformation) 소견으로 생각 되나 골파괴를 동반하고 있기 때문에 악성 소견을 배제하기 위 해, 재내원 시 추가적 점검이 필요하다는 소견이었다 (Fig. 6).

    캔디다(Candida) 균 배양검사를 시행하였으나 음성으로 도 출되었다. 하지만 창상은 서서히 치유되기 시작했고, 심부 재 생검 후 5주차 때는 천공 부위가 거의 메워진 소견을 보였다 (Fig. 7).

    III. DISCUSSION

    당뇨의 합병증으로 창상 치유 부전, 만성 궤양 및 감염 취약 성 등이 알려져 있다. 이는 창상 부위에서 성장 인자 생산의 감소 및 혈관 신생(angiogenesis)의 감소로 인한 혈관화의 지 연과 혈행 감소 및 면역저하 때문인 것으로 기인한다.5-8) 실제 로 첫번째 생검 후 혈당검사(BST) 결과 혈당은 183mg/dl 였 고, 당뇨약 복용 중임에도 입원 중 혈당치는 최대 181mg/dl 였다. 따라서 본 증례에서 연구개 부위 천공 부위는 발치 부위 에서 직접 연결되어 있지는 않았지만 당뇨에 의한 치유 불량 이 하나의 기여 요인으로 생각된다.

    조직병리학적 검사 결과 및 방사선학적 소견으로 혈관 기 형 소견이 있었다. 혈관 기형은 혈관이 비정상적으로 발달하 는 선천성 질환으로 출생 시부터 존재하며 서서히 커지며, 대 부분 수술적 치료를 요하며 심한 출혈의 합병증을 동반한 다.9-11) 구강 내에서 동정맥 기형은 어느 부위에나 나타날 수 있지만 가장 호발하는 부위는 혀 전방 3분의 2 부위, 구개부 그리고 협점막이다.12 머리 및 목 영역에서는 매우 드물지만, 외상 후에 동정맥 기형이 나타날 수 있다.13),14) 치과 치료 후 혈관 기형이 발생한 증례 보고가 있었는데, 31세 여자 환자가 상악 우측 소구치의 치료 후, 우측 뺨이 주기적으로 부었고, 점점 크기가 커졌다. 박동성 부종이 관찰되었고, 외과적 절제 후 조직병리검사 결과 동정맥 기형으로 확진되었다. 환자는 전신 질환은 없었고, 치과 치료 중 외상으로 인해 외상성 동정 맥 기형이 발생한 것으로 추정되었다.15) 본 증례에서도 발치 로 인해 기 존재했던 혈관 기형 부위가 자극받거나 발치로 인 해 외상성 혈관 기형을 발생시켜, 당뇨로 의한 치유 불량까지 더해져 임상적 악성 소견까지 야기한 것으로 생각된다.

    니스타틴은 캔디다균에 대해서는 효과적인 제제이다.16) 하 지만 캔디다(Candida) 균 배양검사 결과가 음성으로 도출되 었기 때문에 니스타틴 제제의 치유에 대한 기여는 뚜렷하지 않다고 볼 수 있다.

    병소에 대해 임상적, 방사선학적, 조직병리학적 소견이 일치 하지 않을 수 있기 때문에, 환자의 전신 질환을 함께 고려하여 제반 소견을 종합적으로 판단할 필요가 있으며, 본 증례에서처 럼 특히 조직병리학적 확진의 중요성이 크다 할 것이다.

    Figure

    KOAMP-42-199_F1.gif

    Preoperative clinical intraoral photograph

    KOAMP-42-199_F2.gif

    Preoperative radiograph. A: CT, axial view. B: PET-CT, axial view. C: MRI, axial view. D: MRI, coronal view

    KOAMP-42-199_F3.gif

    Histopathologic findings. A: H&E staining (x50), venous malformation showing multiple, large dilated veins without endothelial cell proliferation. B: H&E staining (x50), sialadenitis showing inflammatory infiltrate with associated acinar atrophy, ductal metaplasia, and fibrosis. C: Immunohistochemistry (x50), CD34(+). D: Immunohistochemistry (x50), SMA(+)

    KOAMP-42-199_F4.gif

    Perioperative clinical photograph. A: Intraoral area. B: Excised tissue for biopsy

    KOAMP-42-199_F5.gif

    Histopathologic findings. A: H&E staining (x100), venous malformation. B: H&E staining (x100), sialadenitis

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    Postoperative enhanced CT on POD 9D. A,B: Axial views. C: Coronal view

    KOAMP-42-199_F7.gif

    Clinical intraoral photograph. A: POD 9D. B: POD 3W. C: POD 5W

    Table

    Reference

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