ⅠINTRODUCTION
골연골종(osteochondroma)은 골의 가장 흔한 양성종양 중 하나이며 모든 골성 종양의 약 35.8%정도를 차지한다1). 비록 골연골종은 안면부에서는 거의 발견되지 않지만, 하악골, 특 히 과두 주변에서 발생한다고 보고되며, 유병률은 0.6% 정도 이다1). 골연골종의 원인으로는 골막내부에서 화생적 변화에 의해 발병된다는 가설이 가장 널리 받아들여지고 있다2). 하악 과두에 발생한 골연골종과 관련된 가장 일반적인 증상은 통 증, 악관절 잡음, 안면비대칭, 이환측의 개교합을 동반한 부정 교합, 비이환측으로의 턱끝의 변위, 전돌 및 반대교합 등이 있으며 그 증상 기간은 다양하다3). 병소의 방사선학적 특징은 매우 다양한 국소적 골 과증식 형태를 보인다4). 조직병리학적 소견으로는 골막으로 덮인 연골덮개가 증식하고 있는 연골세 포층으로 구성되어 있고 연골내골화 소견이 관찰된다5). 좌측 하악골 과두에 발생한 양성 신생물을 주소로 본원에 내원한 환자를 대상으로 오훼돌기절제술(Coronoidectomy)을 동반한 구내 접근(Intraoral approach) 및 전이개 접근(Preauricular approach)을 통해 병소의 절제술 후 동시적으로 하악골 양측 성상행지시상분할골절단술(Bilateral Sagittal Split Ramus Osteotomy, BSSRO)을 시행하여 부정교합까지 치료하였고, 조직검사 결과 골연골종으로 확인되어 이에 관련된 증례를 보 고하는 바이다.
ⅡCASE REPORT
48세 남자 환자로 약 10년 전부터 저작 시 좌측 악관절 부 위가 아프고 왼쪽 턱이 자꾸 빠지는 느낌이 든다는 주소로 본 과에 내원하였다. 환자는 8~9년전에 타 병원에서 교합안정장 치 치료를 1달간 받은 병력 외에는 기타 특이할 만한 병력이 나 전신질환은 없었다.
초진 시 환자의 개구량은 35mm로, 개구제한은 없었으나 개구 및 저작 시 좌측 악관절 부위의 통증을 호소하였다. 임상 검사상 폐구 시 하악 전치부와 우측 구치부의 교차교합(cross bite) 양상이 관찰되었으며, 하악 정중선은 상악 정중선 기준 으로 우측 방향으로 9.0 mm 변위되어 있었다 (Fig. 1). 좌측 악관절 부위에서 개폐구 시 염발음이 발생하였고, 수면 중 코 골이가 있고 딱딱하고 질긴 음식을 자주 먹으며 우측으로 주 로 저작하는 습관을 가지고 있었다. 파노라마(Panorama) 사 진 소견에서 좌측 하악 과두 부위에서 비정상적으로 증식한 방사선 불투과성 병소를 관찰할 수 있었고, Facial bone CT상 에서는 내측으로 약 2.7×2.3x1.2cm 크기의 외방성 병소가 관 찰되었으며 하악 과두의 골수와 병소가 연결되어 있었다 (Fig. 2), 환자에게 술 전 교정 및 악교정수술에 대한 과정을 설명했 으나, 환자는 시간 및 경제적인 요인으로 인해 종물의 제거만 치료받겠다고 하였다. 이처럼 제한적인 상황에서 술 후 정상 적인 교합유도, 교합안정성 및 중심위 등을 고려하여 양측시 상골절단술(BSSRO)을 시행하기로 계획하였다.
수술은 접근 및 시야확보를 위해 구강 내 접근 및 전이개 접근이 동시에 행해졌다. 구강 내 접근을 통해 교합 재형성을 위한 양측 시상분할골절단술(BSSRO)을 시행하고, 구강 내에 서 좌측 오훼돌기를 절단 후 좌측 하악과두를 포함한 병소를 체외로 적출하였다. 양측 시상분할골절단술을 통해서 절단된 하악골편은 우측은 4-hole miniplate를 이용하여 고정하였고, 좌측은 3-hole sliding plate를 이용하여 고정하였다. 비이환측 은 원래의 정상위치로 다시 고정시키기 위해 4-hole miniplate 를 사용하였고, 이환측은 종물을 제거한 후 과두의 위치가 불 안정하기 때문에 정상 위치로 돌아가는 움직임을 허용하기 위 해 3-hole sliding plate를 사용했다.
종물은 두개골 기저부와 유착은 없었으며, 타원형에 가까운 모형으로 석회화가 잘 되어 있었다. 종물의 제거는 정상조직 을 기준으로 계획하였으며, 술 전 rapid prototype (RP, 쾌속 조형) 모델 제작 및 분석을 시행하여 방사선 사진과의 계측을 통해 경계를 설정하였다. 술 전 계획을 통해 만들어 놓은 모형 에 맞춰 종물을 제거하고 과두를 윤곽형성(contouring)하였다 (Fig. 3). 경계가 불명확한 부위의 경우 정상의 하악과두보다
작게 형성하여 술 후 재발 및 리모델링 과정에서 문제점이 생기지 않도록 하였다. 윤곽형성(contouring)후 노출된 과두 부위 수질골(medullar bone)의 시간에 따른 흡수를 고려하여, 하악과두부위를 최대한 후상방측으로 골편을 재위치 하였으 며 웨이퍼(wafer)를 이용하여 악간고정을 시행하였다.
조직병리검사 소견상 20배율에서 병소는 연골내 골화를 보 여주는 0.3cm 정도의 연골덮개(cartilaginous cap)를 갖고 있 으며 이것이 증식된 골성 병소를 덮고 있었다. 200배율에서 연골세포는 병소의 표면에 수직의 줄을 형성하였고, 세포들은 연골내골화(endochondral ossification) 부위 상방에 위치하고 있었다 (Fig. 4).
수술 후 환자에게 지속적인 웨이퍼 착용 및 1급 고무줄 착 용을 시행하였다. 술 후 1개월째 개구량(comfortable mouth opening, CMO)은 25mm로 비교적 안정적인 교합양상이 관찰 되었으나 (Fig. 5), 고무줄을 제거 후 관찰 시 하악의 정중선이 좌측으로 2mm 변위된 양상이 관찰되었으며 경미한 전방 개 교합과 좌측의 구치부 개교합이 관찰되었다. 이에 따라 고무 줄을 이용한 악간고정 및 개구연습을 지시하였다. 술 후 2개 월째 검사 결과 안면 비대칭은 해소되었고 개구량은 25mm로 유지되고 있었다. 술 후 3개월째 검사에서 하악 정중선이 좌 측으로 2mm정도 변위된 것을 제외하면 안정된 교합양상이 관찰되어 악간고정을 위한 arch bar를 제거하였다. 술 후 4개 월째 검사 결과 개구량은 30mm로 증가하였고, 좌측 악관절의 염발음은 없어졌고, 개구시 통증 또한 해소되었으며 안정적인 교합이 유지되었다. 술 후 4개월 째 방사선 소견상 개선된 교 합양상 및 과두부위 위치를 확인할 수 있었다 (Fig. 6).
ⅢDISCUSSION
골연골종은 이환된 골의 표면으로부터 연골이 덮고 있는 골성 돌출 상태로 정의되고 있다6). 종물은 고착되어 있거나 돌출부가 있을 수 있고 대체로 1~2mm의 유리질연골로 둘러 싸여 있다(7). 이 질병은 비골과 같은 장골에서 호발하며 대체 로 연골 내 골화를 하는 골에서 호발한다. 이것은 양성종양이 고 모든 골성 종양의 약 35.8%정도를 차지한다. 두개악안면부 위의 골연골종 발생은 극히 드물며, 유병률은 0.6%정도로 보 고되고 있다1).
장골에 발생한 골연골종은 10대에 주로 발생하여 사춘기가 끝나면 성장이 멈추는데 반해 하악골 과두의 골연골종은 성인 (평균연령 39. 62세)에서 발생하며 골격계의 성장이 멈춘 후 에도 지속된다. 또한 장골에서는 남성에게서 호발하나 (남:여 =2:1) 하악골 과두에서는 여성에게 빈발하는 경향이 있다 (58.62%). 아직까지는 하악골 과두의 골연골종에 대한 보고가 적은 편이나, 좌측에서의 발생율이 58%로 다소 높게 나타났 으며 이는 추후에도 지속적인 고찰이 요구된다1).
골연골종의 병인론은 아직까지 완전히 밝혀지진 않았지만, 몇몇 연구에서는 안면부 외상, 호르몬성 성장과 유전적 요인 을 제시했다 1) 8, 9). 골연골종은 하악골에서는 드문데 하악골 의 경우 막내골화로 형성되기 때문이다. 하지만, 여러 연구에 서 골연골종은 관골, 두개저, 상악골 뿐만 아니라 하악골에도 발생할 수 있다고 보고하였다. 그 병인론으로 Lichtenstein등 이 발표한 골막내부에서 화생적 변화에 의해 발병된다는 가설 이 가장 널리 받아들여지고 있다2). 골막은 골모세포와 연골모 세포 등으로 분화 가능한 다분화성 막이다. 과두에 가해지는 과도하거나 비정상적인 부하는 과두의 비대로부터 골연골종 으로 분화시킬 수 있는 요인이 될 수 있다. 과두에 골연골종 있는 대부분의 환자들은 과두에 대한 외상 병력이 있다 10)11). 더욱이, 국소적으로 연골로 변할 수 있는 세포가 밀집된 근육 이 삽입되는 곳에서의 응력은 이러한 병소의 형성을 야기한다 고 여겨지고 있다 12). 이것은 하악골의, 오훼돌기(측두근 삽입 부위)와 과두의 전내측부위(외측익돌근 삽입부위)에서 이러 한 병소가 발생하는 경우를 뒷받침한다.
Chen등은 병소의 형태에 따른 분류를 통해 2가지 종류의 과두 골연골종이 있다고 보고하였다. Type 1은 돌출형 확장 으로 50명(전체 환자의 82%)에서 발견되었고, 공모양의 확장 인 Type 2는 11명(18%)에서 발견되었다. 제 1형 과두 골연골 종은 전방/전내측(58%), 후방/후내측(6%), 내측(16%), 외측 (6%), 거대성(14%) 등 5가지의 부위에서 형성되었다. Forssell 등은 병소는 대부분의 경우 하악과두 전내측에 위치하고 있었 고, 6개월에서 6년간의 경과관찰을 통해 재발되는 경우는 없 었다고 보고하였다14). 본 증례의 경우에는 전방/전내측에 위 치한 골연골종이었다13).
과두에 발생한 골연골종과 관련된 가장 일반적인 증상은 통증, 악관절 잡음(clicking), 안면비대칭, 이환측의 개교합을 동반한 부정교합, 비이환측으로의 턱끝의 변위, 전돌 및 반대 교합 등이 있으며, 증상기간은 3개월에서 10년 이상까지 다양 하다고 하였다14). 개구량은 종물 주변에 허위의 관절이 발생 하여 대부분은 정상 범위에 속한다.
Zhang 등은 하악과두에 발생한 골연골종 12증례를 분석하 여 파노라마방사선사진상 나타나는 병소의 형태를 버섯모양, 삼각형, 국소적 골 과증식, 과두를 덮는 모자 모양, 난원형, 직사각형 등으로 표현하며 병소의 형태가 매우 다양하다고 보 고하였다. 또한 골연골종이 국소적 자극이 지속되면 하악과두 의 모든 부위에서 발생할 수 있고 병소의 형태는 관절융기, 관절와, 관절강, 관절막 등 주위 해부학적 구조물과 연관이 있다고 제시하였다4). Iizuka 등은 전산화단층영상(CT) 및 자 기공명영상(MRI)에서 하악과두의 전내측에 위치한 종양의 외 방증식상, 연골성 모자(cartilagenous cap), 하악과두의 구조 등을 자세히 파악할 수 있어 골연골종의 진단이 용이한데, 특 히 전산화단층영상에서는 골연골종의 전체적인 형태 및 접형 골의 피질골침식상을, 자기공명영상에서는 연골성 모자를 잘 관찰할 수 있다고 보고하였다15).
조직병리학적 소견으로는 골막으로 덮인 연골덮개가 증식 하고 있는 연골세포층으로 구성되어 있고 현저한 장애를 보이 는 연골내골화 소견이 관찰된다. 또한 비정상적으로 석회화된 연골소가 해면질골 내에서 빈번히 관찰된다. 연골부분은 골부 분을 덮고 있으며 다양한 두께를 갖는 초자연골(Hyaline cartilage)로 구성되어 있으며, 정상 골단에서와 같이 연골세포 (Chondrocyte)들이 평행하게 배열되어 있다5). 본 증례에서도 유사한 조직학적 소견을 관찰할 수 있었다.
병소에 대한 수술적 접근은 전이개 접근법이 가장 많이 사용 되고 있으며(76.67%) 이하접근법(Submandibular approach) 또는 후하악접근법(Retromandibular approach)도 종종 사용 되고 있다16)(23.33%). 병소의 크기가 큰 경우에는 측두근피판 (Temporalis flap)을 형성하고(10%) 관골궁 절제술을 시행하 기도 (10%) 한다1). 대부분의 경우 재건술은 시행하지 않았다. 재건술을 시행한 경우에는 과두성형술(Arthroplasty), 관절원 판 절제술(Disectomy)을 주로 시행하였으며 늑연골이식술 (Rib bone graft)이나 오훼돌기 절제술, 관절융기 성형술 (Eminoplasty), 합성공간유지재료의 사용 등이 시행되었다8).
골연골종을 위한 치료는 과두의 부분 혹은 완전 절제술로 다 양하게 존재하는데, 때로는 부가적인 악교정수술(Orthognathic surgery)도 필요하다17). 완전 과두절제술(Total condylectomy) 은 재건에 대한 필요성을 만들며 재건술은 다양한 방법으로 시행될 수 있다. 늑연골 이식술은 숙주 적합성이 좋고 비용-효 과가 뛰어나서 추천되지만, 이런 자가골은 혈관이 없고 장기 간의 악간고정이 요구되기 때문에 실패확률이 높다. 또한 기 흉 같은 공여부의 부작용 및 악관절부위에서의 자가골이식재 의 유착의 가능성도 고려되어야 한다18). 본 증례에서는 과두 절제술과 하악골의 양측상행지시상분할골절단술을 받은 후 과두는 보존된 관절원판 하방으로 재위치되었다.
절제된 하악골을 술 후 교합을 미리 설정하여 제작한 웨이 퍼를 이용하여 위치시키고 비이환측은 4-hole miniplate, 이환 측은 3-hole sliding plate를 이용하여 고정하였다. 3-hole sliding plate는 골편에 위치시키기가 쉽고 난원형의 모양의 sliding hole 내부에서 근심 골편이 움직이는 것을 가능하게 한다. 따라서 술 후 이환측 과두가 안정적인 위치로 자리잡게 하는 것을 가능하게 한다19).
본 증례에서는 하악과두에 발병한 골연골종을 이환측 오훼 돌기절제술을 동반한 구강내접근 및 전이개접근을 통해 종물 을 제거하고 상행지 시상분할술을 통해 즉시재건을 시행하였 다. 두 가지 접근법을 동시에 시행하여 종물의 변연을 확실하 게 설정하고 종물을 완벽하게 제거하였다. 경과 관찰 결과 안 정위시 하악골이 좌측으로 2mm정도의 변위 되었지만 정상 범주에 속하며, 중심위 상태에서 양호한 교합양상을 보였고, 안면비대칭 및 왼쪽 악관절 잡음 등의 문제는 해소되어 환자 와 술자 모두 만족할만한 결과가 나왔다.
